Printer Friendly

Two unusual presentations of childhood Brucella cases/Atipik prezentasyonlu iki cocukluk cagi Brusellozis olgusu.

Giris

Brusella hastaligi ozellikle Akdeniz cevresindeki ulkelerde endemik olan, dunyada hayvanlardan insanlara bulastigi bilinen en yaygin hastaliktir. Ulkemizde yasadigimiz bolgede ozellikle Brusella melitensise bagli bruselloz olgulariyla sikca karsilasmaktadir. Oldukca genis bir klinik spektruma sahip olan brusella olgularinda spesifik olmayan hematolojik anormalliklere rastlanilmaktadir (1). Brusella enfeksiyonlari sirasinda kemik iligi ve dalak tutulumu sonucunda periferik kan elemanlarinda azalma gorulmektedir (2,3). Izole trombositope-ni, bazen trombositopenik purpuraya yol acabilen ciddi trombositopeni gorulebilmektedir (4,5). Brusella enfeksiyonu sirasinda hafif anemi ve lokopeni sik rastlanilan bulgular iken, pansitopeni oldukca nadir gorulmektedir (6-8). Pansitopeni gelistigi bildirilmis olan olgularin cogu eriskin hastalardir. Bu makalede brusella enfeksiyonu sirasinda pansitopeni gelismis oldugu tespit edilen ve ilk bulgu olarak tasikardisi saptanan ve ilave kardi-yak patolojisi olmayan iki olgu sunulmaktadir.

Olgu Sunumu

Olgu 1: On yasinda erkek olgu klinigimize halsizlik, yuksek ates, govdede ve bacaklarda kucuk kirmizi noktalar, diseti kanamasi nedeniyle basvurdu. Basvurusundan 1 hafta once gribal enfeksiyon gecirdigi, 2 gun once de diseti kanamasinin ve ciltte kucuk kirmiziliklarin gorulmeye baslandigi soylendi. Olgunun son 1 ayda 3 kg kilo kaybi oldugu ogrenildi. Ozgecmisinde ve soy-gecmisinde ozellik yoktu. Cig sut ve cig sutle yapilan urunlerin tuketimi oykusu alinamadi. Olgunun fizik muayenesinde genel durumu orta, duskun gorunumdeydi. Vucut agirligi 24 kg (3-10 p), boy 130 cm (10 p), vucut sicakligi 38,6[degrees]C (aksiller), nabiz 116/dk, TA 90/55 mmHg. Govdede ve bacaklarda yaygin petesiler mevcuttu. Sol servikal bolgede 1x1 cm sert, mobil, sag submandibular bolgede 0,5x0,5 cm sert, mobil lenf bezleri ele gelmekteydi. Mezokardiyak odakta 2/6 derecede sistolik ufurum duyulmaktaydi. Orta klavikuler hatta karaciger kosta alti 3 cm, dalak 2 cm ele geliyordu. Tam kan sayiminda loko-sit sayisi 4,000/[mm.sup.3], eritrositler 3,800.000/[mm.sup.3], Hb: 9,6 gr/dl, Hct: %28,6, MCV 72 fl, trombositler 6,000/[mm.sup.3] idi. C-reaktif protein (6 mg/dl) ve eritrosit sedimentasyon hizinin (49 mm/saat) artmis oldugu gorulmustur. LDH enzimi yuksekligi (989,8 U/L) disinda, serum biyokimyasal analizleri normal sinirlarda bulunmustur. Olgunun eko-kardiyografisi normaldi, batin ultrasonografisinde hafif hepatosplenomegali disinda patoloji bulunmamaktaydi. Periferik yayma incelendiginde lenfositer hucre serisinin baskin oldugu (%66 lenfosit hucreler, %10'u reaktif lenfositler), trombosit kumelerinin kayboldugu gozlendi. Kemik iligi aspirasyonu incelemesi olguda normal kemik iligi elemanlarinin mevcut oldugunu gostermistir. Hastanin yakinmalari oncelikle malign bir hastalik olabilecegini dusundurmus, ancak yapilan periferik yayma ve kemik iligi incelemelerinin normal bulunmasi bu tanidan uzaklasilmasini saglamistir. Pansitopeniye yol actigi bilinen viral enfeksiyonlarin varligini gostermek icin yapilan calismalarda CMV, EBV ve hepatit A, B, C viruslari icin bakilan serolojik testler olumsuz bulundu. Benzer bulgulara yol acabilen leishmania, leptospira ve toxoplasmozis icin bakilan serolojik testler de olumsuz bulunmustur. Hastanin oykusu derinlestirilince son 1 yilda aralikli eklem agrilarinin ve geceleri artan terlemelerinin oldugu ogrenildi. Salmonella icin bakilan Gruber-Widal testi negatif bulunurken, brusella icin bakilan Rose-Bengal testi pozitif bulundu. Rose-Bengal testi olumlu bulununca bakilan standart tup aglutinas-yon testinin 1:1280 titrede oldugu gozlendi. Alinan kan kulturunde 1 hafta sonra Brucella melitensis uredi. Aktif brusella enfeksiyonuna bagli pansitopeni gelistigi dusunulen olguya antibiyotik tedavisi baslandi. Doksi-siklin 8 mg/kg/gun (200 mg/gun) p.o., ve rifampisin 12,5 mg/kg/gun (300 mg/gun) p.o. verildi. Olgunun rifampisi-ni tolere edememesi uzerine streptomisin 1gr/gun IM baslandi. Tedavinin ucuncu haftasinda olgunun trom-bositlerinin ve lokosit sayisinin yukseldigi, periferik yayma formulunde lenfositer hucrelerin oranin %40'a geriledigi, eritrosit sedimentasyon hizinin, CRP ve LDH enzim duzeylerinin dustugu gozlendi. Tablo 1'de olgunun tedavi oncesi ve sonrasi laboratuvar degerleri gosterilmektedir.

Olgu 2: Dokuz yasinda kiz olgu carpinti sikayetiyle acil servisimize basvurdu. Olgu son gunlerde baslayan istirahat halinde bile duzelmeyen carpinti nedeniyle gittigi ozel bir doktor tarafindan elektrokardiyografi cekildikten sonra klinigimize yonlendirildigini, hic atesinin olmadigini, son bir ay icinde halsizlik ve kolay yorulma sikayetlerinin oldugunu tarifliyordu. Ozgecmisinde ve soygecmisinde ozellik bulunmayan olgunun dis merkezde cekilen EKG'si sinuzal tasikardiyle uyumluydu. Fizik muayenede genel durumu orta halsiz gorunumde nabiz 136/dk, solunum hizi 24/dk, TA 100/70 mmHg, vucut sicakligi 36,9 [degrees]C (aksiller) idi. Dinlemekle kalp sesleri ritmik ve tasikardik, belirgin ufurum duyulmuyordu. Cilt bulgulari olagan, tiroid bezi ele gelmiyor, organomegali ve odem yok, norolojik muayene normal sinirlardaydi. Tekrarlanan EKG'de sinuzal tasikardi disinda ozellik yoktu ve cekilen telekardiyografi normaldi. Eko-kardiyografik inceleme tamamen normal, endokardit, miyokardit veya perikardit bulgusu mevcut degildi. Tam kan sayiminda lokosit sayisi 7.530/[mm.sup.3], eritrositler 4,500.000/[mm.sup.3], Hb: 12,4 gr/dl, Htc: %37, MCV 79 fl, trom-bositler 188.000/[mm.sup.3], periferik yaymada lenfositer hakimiyet (%60 normal lenfositler) mevcuttu. Eritrosit sedimentasyon hizi artmis 81 mm/saat ve CRP yuksekti (8 mg/dl). ASO duzeyi normal sinirlarda olan olguda RF ve ANA negatif bulundu. Iki kez tekrarlanilan tiroid hormon duzeyleri normal sinirlarda bulunan olgunun karaciger ve bobrek fonksiyon testleri olagandi. Rose- Bengal testi pozitif bulunan olgunun standart tup aglutinas-yon testinde 1:1280 titre saptanmasi uzerine brusella enfeksiyonu oldugu dusunuldu. Kan kulturunde mikroorganizma uretilemeyen olguya brusellaya yonelik an-timikrobiyal tedavi verilmesi planlandi. Doksisiklin 10 mg/kg/gun (200 mg/gun) p.o. ve rifampisin 15 mg/kg/gun (300 mg/gun) p.o. baslandi. Tedavinin ikinci haftasinda olgunun semptomlarinin geriledigi, kalp tepe atim hizinin 80-100/dk arasinda seyretmeye basladigi gozlendi. Tedaviden 3 ay sonra bakilan standart tup aglutinasyon titresi 1:320'ye gerileyen olgunun tekrarlanilan ekokardiyografisinde herhangi bir patolojik bulguya rastlanmadi.

Tartisma

Brusella enfeksiyonlari sistemik hastaliklara neden olsalar da, cocuklarda spesifik olmayan semptomlarla baslamakta ve bir cok baska hastaligi taklit edebilmektedir. Ozellikle yasadigimiz bolgede sik karsilasmamiz nedeniyle bircok hastaligin ayirici tanisinda aklimiza brusella enfeksiyonu olabilecegi gelmektedir. Ilk olgumuzda tespit edilen pansitopeni icin, mevcut semptomlar nedeniyle malign bir hastalik olabilecegi oncelikle dusunulmustur. Brusella hastaliginda gorulen hematolojik bozukluklar malign hastaliklarla benzerlik tasimaktadir. Akut bruselloziste hafif anemiye sikca rastlanilir-ken bazen lokopeni veya trombositopeni gorulebilmekte, pansitopeni oldukca nadir bir bulgu olarak karsimiza cikmaktadir. Genis bir seride incelen brusellozisli 223 olguda 128'inde (%55), anemi, 49'unda (%21) loko-peni, 59'unda (%26) trombositopeni tespit edilmis, sadece 18 olguda (%8) pansitopeni (15 olguda kemik iligi hiperselluler, 3 olguda normo selluler) gelistigi gozlenmistir (9). Brusellozisli olgular icin bildirilmis olan pansitopeni oranlari %3 ile %21 arasinda degismektedir (10-13). Guncel literaturde, simdiye kadar brusella enfeksiyonuna bagli kemik iligi aplazisi gelistigi bildirilmis olan iki olgu oldugu rapor edilmistir (14,15). Brusella enfeksiyonu sirasinda gelisen pansitopenin patogenezi tam olarak aydinlatilamamistir. Hipersplenizm, enfeksiyon sirasinda artan hemofagositoz, kemik iliginde olusan granulomlar veya immun sistem araciligiyla baskilanan kemik iligi elemanlari nedeniyle pansitopeni gelisebilecegi ileri surulmustur (16,17). Brusella mikrobunun kemik iligi hucrelerinin bolunerek cogalmasi uzerine direkt engelleyici etki gostererek, brusella mikrobunu fa-gositize etmis olmasina ragmen oldurememis olmus makrofajlari indukleyerek ve lenfositlerden hematopoezi baskilayan araci mediyatorler vasitasiyla pansitopeniye neden olabilecegi ileri surulmektedir (16,17). Brusella enfeksiyonuna bagli pansitopeninin birden fazla mekanizma sayesinde gelismesi olasidir ve hastaligin duzelmesiyle kendiliginden geriledigi bilinmektedir. Bizim olgumuzda gelisen pansitopeninin antibiyoterapiyle geriledigi gozlenmistir.

Brusella enfeksiyonlarinda kalp tutulumu nadir gorulmektedir. Endokardit ve miyokardit gelismis olan olgular brusella enfeksiyonuna bagli mortalitenin en sik nedeni olarak bilinmektedir (18,19). Brusella enfeksiyonu nedeniyle ortaya cikan kardiyak bulgular ozellikle akut romatizmal ates sirasinda ortaya cikan bulgularla buyuk benzerlik gostermektedir. Bu nedenle hastalar yanlislikla akut romatizmal ates tanisi alabilmektedir. Endokardit ve miyokardit gelismis olan brusellozisli olgular icin tasikardi olagan bir bulgudur (20). Bizim olgumuzda bulundugu gibi endokardit veya miyokardit olmaksizin tek basina tasikardi bulunmasi olagan degildir. Yapmis oldugumuz literatur incelemesinde daha once bizim olgumuza benzer sekilde sadece tasikardi tespit edilmis olan bir olguya rastlayamadik. Olgumuzda istirahat halinde ve uyurken tasikardinin devam ettigini gozledik. Tasikardiye yol acabilecek ates, tiroid hormon fazlaligi, kalp yetmezligi, ciddi anemi gibi bir bulguya rastlayamadik. Mevcut izole tasikardinin varligini aciklamanin oldukca guc oldugu kanaatindeyiz. Olgunun ta-sikardisinin antibiyoterapiyle birlikte 1 hafta icinde gerilemesinin anlamli oldugunu dusunduk. Eger tasikardi bir kompansasyon mekanizmasi nedeniyle olustuysa altta yatan temel patogenetik mekanizmanin acikliga kavus- turulmasina ihtiyac vardir. Baska brusellozis vakalarinin da tasikardiyle baslayip onemsenmeyen, rastlantisal bir bulgu olarak degerlendirilmesinin yanlis olacagini dusunuyoruz. Olgumuz olagan disi bir bulgu nedeniyle erken donemde bakilan standart tup aglutinasyon titresi-nin 1:1280 bulunmasiyla brusellozis tanisi almistir. Anti-biyoterapiyle birlikte 3 ay icinde mevcut yuksek titre 1:1280'den 1:320'ye gerilemistir. Ilk olgumuzun kan kulturunde Brucella melitensis uremesine ragmen ikinci olgumuzda kan kulturu mikroorganizma icin olumsuz bulunmustur. Genis bir seride brusellozis tanisi konulmus olan 52 olgu icinde 25'inde (%48'inde) kan kulturunun brusella mikrobu icin olumsuz bulunmus, bu olgular klinik bulgularla birlikte serolojik testlerin olumlu bulunmasi sayesinde tani alabilmislerdir (21). Brusellozis tanisi icin kan kulturu yuksek oranda ozgul (%90) olmakla birlikte, duyarliligi oldukca dusuktur. Bu nedenle olgularin tanisi icin klinik bulgularla birlikte serolojik testlerin olumlu bulunmasi anlamli kabul edilmektedir (22-25). Olgularin tanisinda gecikilmemesi bolgemizde brusella enfeksiyonunun sik gorulmesi sayesinde gerceklesmis, erken tani konulmasi sayesinde baslanilan antibiyotera-pi brusellozise bagli olusabilecek diger komplikasyonla-ri onlemistir. Ozellikle sik rastlanilmayan bulgularla basvuran olgularda brusellozis acisindan kusku uyandirabilecek semptomlarin oykude dikkatli sorgulanmasi gerektigi kanisindayiz.

Sonuc olarak brusellozis birden cok organ sistemlerini ilgilendiren, klinik spektrumu oldukca genis bir hastaliktir, baska hastaliklarla kolayca karisabilir. Bu durum ise artmis mortalite ve morbiditiye yol acacagindan oldukca onemlidir. Sunmus oldugumuz her iki olguda cig sut ve cig sutle yapilmis olan sut urunlerinin tuketimine ait oyku bulunmaktaydi. Her iki olguda da bir suredir olan kolay yorulma, halsizlik gibi spesifik olmayan bulgular olmasina ragmen yasadigimiz bolgede oldukca sik gorulen brusella enfeksiyonu icin baktigimiz serolojik testler anlamli bulunarak tani konulmustur. Olgularin basvurulari sirasinda mevcut olan bulgularin olagan disi olmasi nedeniyle sunulmalarinin faydali olacagini dusunduk. Endemik olan bolgelerde brusellozisli olgularin erken tani almalari icin her ne kadar basvuru sirasinda tipik olmayan bulgular bulunsa da hekimlerin brusella enfeksiyonu olabilecegini daha fazla dusunmeleri ve bu konuda dikkatli olmalari gerektigi kanisindayiz. Pansitopenili olgularin ayirici tanisi icin malignansiler ve viral enfeksiyonlarla birlikte nadir bir basvuru nedeni de olsa brusella hastaligi dusunulmelidir.

Kaynaklar

(1.) Colmenero JD, Reguera JM, Martos F, Sanchez-De-Mora D, Delgado M, Causse M et al. Complications associated with Brucella melitensis infection: A study of 530 cases. Medicine 1996;75:195- 211.

(2.) Crosby E, Ilosa L, Miro Quesada M, Carrillo C, Gotuzzo E. Hematologic changes in brucellosis. J Infect Dis 1984;150:419-24.

(3.) Al-Eissa Y, al-Nasser M. Haematological manifestations of childhood brucellosis. Infection 1993;21:23-6.

(4.) Celebi H, Vardi S, Uygun A. Severe Thrombocytopenia In Acute Brucellosis: A Case Report. The Internet Journal of Hematology 2007;3:1-5.

(5.) Sevinc A, Kutlu NO, Kuku I, Ozgen U, Aydogdu I, Soylu H. Severe epistaxis in brucellosis-induced isolated throm-bocytopenia: a report of two cases. Clin Lab Haematol 2000;22:373-5.

(6.) Karakukcu M, Patiroglu T, Ozdemir MA, Gunes T, Gumus H, Karakukcu C. Pancytopenia, a rare hematologic manifestation of brucellosis in children. J Pediatr Hematol Oncol 2004;26:803-6.

(7.) Yildirmak Y, Palanduz A, Telhan L, Arapoglu M, Kayaalp N. Bone marrow hypoplasia during Brucella infection. J Pedi-atr Hematol Oncol 2003;25:63-4.

(8.) al-Eissa YA, Assuhaimi SA, al-Fawaz IM, Higgy KE, al-Nas-ser MN, al-Mobaireek KF. Pancytopenia in children with brucellosis: clinical manifestations and bone marrow findings. Acta Haematol 1993;89:132-6.

(9.) Akdeniz H, Irmak H, Seckinli T, Buzgan T, Demiroz AP. Hematological manifestations in brucellosis cases in Turkey. Acta Med Okayama 1998;52:63-5.

(10.) al-Eissa YA, Kambal AM, al-Nasser MN, al-Habib SA, al-Fawaz IM, al-Zamil FA. Childhood brucellosis: a study of 102 cases. Pediatr Infect Dis J 1990;9:74-9.

(11.) Garc'a P, Yrivarren JL, Argumans C, Crosby E, Carrillo C, Gotuzzo E. Evaluation of the bone marrow in patients with brucellosis. Clinico-pathological correlation. Enferm Infecc Microbiol Clin 1990;8:19-24.

(12.) Z. Abdi-Liae, A. Soudbakhsh, S. Jafari, H. Emadi and K. Tomaj. Haematological manifestations of brucellosis Acta Medica Iranica 2007;45:145-8.

(13.) Young EJ. Brucella species. In: Mandell GL, Bennett JE, Dolin R (eds.) Principles and practice of infectious diseases. New York: Churchill Livingstone Inc., 2005; p. 2666-72.

(14.) Aysha MH, Shayib MA. Pancytopenia and other haematological findings in brucellosis. Scand J Haematol 1986;36:335-8.

(15.) Shalev H, Abramson O, Levy J. Hematological manifestations of brucellosis in children. Pediatr Infect Dis J 1994;13:543-5.

(16.) Young EJ. An overview of human brucellosis. Clin Infect Dis 1995;21:283-9.

(17.) Pappas G, Kitsanou M, Christou L. Immune thrombocytopenia attributed to brucellosis and other mechanisms of Brucella-induced thrombocytopenia. Am J Hematol 2004;75:139-41.

(18.) Cohen PS, Maguire JH, Weinstein L. Infective endocarditis caused by gram-negative bacteria: a review of the literature. Progr Cardiovasc Dis 1980;22:205-42.

(19.) Berbarie EF, Cockerill FR, Steckelberg JM. Infective endocarditis due to unusual or fastidious microorganisms. Mayo Clin Proc 1997;72:532-42.

(20.) Young EJ. An overview of human brucellosis. Clin Infect Dis 1995;21:283-9.

(21.) Hadjinikololaou L, Triposkiadis F, Zairis M, Chlapoutakis E, Spyrou P. Succesful management of Brucella melitensis endocarditis with combined medical and surgical approach. European Journal of Cardio-thoracic Surgery 2001;19:806-10.

(22.) Peter G. Summaries of infectious diseases. In Peter G (ed.) Red Book: Report of the Committee on Infectious Diseases, 24th ed., American Academy of Pediatrics Press; 1997; p. 157-9.

(23.) Pappas G, Akritidis N, Bosilkovski M, Tsianos E. Brucellosis. N Engl J Med 2005;352:2325-6.

(24.) Yildiz F, Tanyel E, Hatipoglu CA, Ertem GT, Tulek N, Oral B. Evaluation of Brucella tube agglutination test in patients with brucellosis, patients with bacterial infections other than brucellosis and healthy subjects. Mikrobiyol Bul 2005;39:211-7.

(25.) Sirmatel F, Turker M, Bozkurt AI. Evaluation of the methods used for the serologic diagnosis of brucellosis. Mikrobiyol Bul 2002;36:161-7.

Tolga Altug Sen, Tevfik Demir

Resit Koken, Afsin Ahmet Kundak

Faruk Alpay

Afyon Kocatepe Universitesi

Tip Fakultesi Cocuk Sagligi ve Hastaliklari Anabilim Dali

Afyon, Turkiye

Yazisma Adresi/Address for Correspondence

Dr. Tolga Altug Sen

Ordu Bulvari, Camli Apt. No: 62 Daire: 28

03200 Afyonkarahisar, Turkiye

Tel.: +90 272 214 20 65/3014

Faks: +90 272 213 30 66

E-posta: tolgasen69@yahoo.com

Gelis Tarihi/Received: 21.08.2009

Kabul Tarihi/Accepted: 25.11.2009
Tablo 1. Pansitopenisi tespit edilen brusellozisli olgunun tedavi
oncesi ve sonrasi laboratuvar bulgulari

                                             Basvuru sirasindaki
                                                  bulgular

Lokosit sayisi (/[mm.sup.3])                        4,000
Eritrosit sayisi (/[mm.sup.3])                    3,800.000
Hemoglobin (gr/dl)                                   9,6
Hematokrit (%)                                      28,6
Trombosit sayisi (/[mm.sup.3])                      6,000
Formul                                          %66 Lenfosit
                                           (%10 Reaktif lenfosit)
                                        %34 Polimorfo nukleer lokosit
Eritrosit sedimentasyon hizi
  (mm/saat)                                          49
CRP (mg/dl)                                           6
LDH (U/L)                                           989,8
Tup aglutinasyon titresi                           1/1280

                                           Brusellozis tedavisinin
                                        ucuncu haftasindaki bulgular

Lokosit sayisi (/[mm.sup.3])                        6,500
Eritrosit sayisi (/[mm.sup.3])                    4,200.000
Hemoglobin (gr/dl)                                   9,9
Hematokrit (%)                                      27,7
Trombosit sayisi (/[mm.sup.3])                     84,000
Formul                                          %40 Lenfosit
                                        %56 Polimorfo nukleer lokosit
                                                 %4 Monosit
Eritrosit sedimentasyon hizi
  (mm/saat)                                          32
CRP (mg/dl)                                           1
LDH (U/L)                                            458
Tup aglutinasyon titresi                           1/1280
COPYRIGHT 2010 Galenos Yayincilik
No portion of this article can be reproduced without the express written permission from the copyright holder.
Copyright 2010 Gale, Cengage Learning. All rights reserved.

Article Details
Printer friendly Cite/link Email Feedback
Title Annotation:Case Report/Olgu Sunumu
Author:Sen, Tolga Altug; Demir, Tevfik; Koken, Resit; Kundak, Afsin Ahmet; Alpay, Faruk
Publication:The Journal of Current Pediatrics
Article Type:Report
Date:Jun 1, 2010
Words:2386
Previous Article:Growth hormone deficiency/Buyume hormonu eksikligi.
Next Article:Robinow syndrome/Robinow sendromu.
Topics:

Terms of use | Copyright © 2017 Farlex, Inc. | Feedback | For webmasters