Printer Friendly

Successful use of intravenous immunoglobulin for recalcitrant impetigo herpetiformis: case report/Tedaviye direncli impetigo herpetiformis'te intravenoz immunglobulin tedavisinin etkinligi: olgu sunumu.

Summary

Impetigo herpetiformis (IH), if left untreated, is associated with a high rate of perinatal morbidity and mortality and may lead to the decision of termination of pregnancy. There are various and effective therapeutic agents available for the treatment of the disease. A 23-year-old woman with a history of plaque psoriasis presented with a sudden generalized pustular eruption on the 25th week of her first gestation. The diagnosis was made based on the clinical and histopathological findings. The patient was treated with systemic prednisolone (2 mg/kg/d) first and, cyclosporine A (3 mg/kg/d) was added to the treatment after two weeks because prednisolone was not effective alone. The lesions did not regress despite four weeks of combined treatment with prednisolone and cyclosporine. Intravenous immunoglobuline (IVIG) (0.3 g/kg/d, 6 days) was added on the 30th week of gestation and resulted in regression of cutaneous rashes. On the 33rd week of gestation, IVIG (0.7 g/kg/d, 3 days) was repeated due to reactivation of pustules, and an improvement was observed. In this case report, we called attention to IVIG therapy in IH, for having the pregnancy continued enough for the fetal maturation before the delivery. (Turkderm 2012; 46: 104-6)

Key Words: Impetigo herpetiformis, intravenous immunoglobuline

Ozet

Impetigo herpetiformis (IH), yuksek fetal morbidite ve mortaliteye sahip, bazen gebeligin sonlandirilmasini gerektirebilen bir hastaliktir. Etkili oldugu belirtilen farkli tedavi secenekleri bulunmaktadir. Yirmi uc yasinda, psoriazis oykusu olan 25 haftalik gebe olgu, ani baslangicti jeneralize pustuler dokuntulerle basvurdu. Klinik bulgular ve histopatolojik degerlendirme ile IH tanisi konuldu. Sistemik prednizolon (2 mg/kg/gun) uc hafta sureyle uygulandi. Yanit olmadigi icin siklosporin A (3mg/kg/gun) ilave edildi. Iki hafta siklosporin A ve sistemik prednizolon kombine kullanilmasina ragmen deri bulgulari gerilemedi. Tedavilere ek olarak 30. gebelik haftasinda intravenoz immunglobulin (IVIG) (0,3 gr/kg/gun, 6 gun) uygulamasi ile deri belirtilerinde azalma gozlendi. 33. gebelik haftasinda reaktivasyon oldugu icin IVIG (0,7g/kg/gun, 3 gun) tekrar verildi. Pustuler lezyonlar geriledi. 34. gebelik haftasinda dogum yapan olgunun saglikli bir bebegi oldu. Bu olgu sunumu ile IH'de gebeligin devam etmesi ve fetusun saglikli gelisimini saglamasi amaciyla IVIG tedavisine dikkat cekilmektedir. (Turkderm 2012; 46: 104-6)

Anahtar Kelimeler: Impetigo herpetiformis, intravenoz immunglobulin

Giris

Impetigo herpetiformis (IH), ilk olarak 1872 yilinda Von Hebra tarafindan gebeligin spesifik dermatozu olarak tanimlanmistir (1). Gunumuzde, IH'nin gebeligin spesifik bir dermatozu mu yoksa jeneralize pustuler psoriazisin bir formu mu olduguna dair tartismalar devam etmektedir. Bircok yazar, IH'nin pustuler psoriazisin gebelikte endokrin degisikliklerle alevlenen jeneralize formu oldugunu ileri surmektedir (2). Bazi yazarlar ise; IH'de hipokalsemi olmasi ve gebelikte gozlenmesi sebebiyle psoriazisten farkli bir hastalik olarak yorumlamislardir (3,4).

Impetigo herpetiformis, genellikle gebeligin ucuncu trimestrinde ortaya cikan yaygin pustullerle karakterizedir. Cogunlukla gebelikten sonra kaybolmakta, nadiren postpartum donemde de devam edebilmektedir. Mortalite ve morbiditesinin yuksek olmasi sebebiyle IH tanisi hizli ve erken konulmali, tedaviye hemen baslanmalidir.

Tedavide sistemik kortikosteroidler ve siklosporin A gibi etkili oldugu belirtilen farkli tedavi secenekleri bulunmaktadir (5).

Intravenoz immunglobulin (IVIG), steroid ve diger immunsupresif ajanlarda gozlenen yan etkilerin olmadigi guvenilir bir tedavi secenegidir. Bircok otoimmun ve inflamatuvar hastalikta kullanilan immunsupresif bir ajan olarak tanimlanmistir. Gebelerde, otoimmun trombositopenik purpura ve tekrarlayan dusuk tedavisinde yaygin olarak kullanilmasi sebebiyle, iyi tolere edilebilen ve guvenilir bir tedavi secenegi olarak gorulmektedir (6,7).

Bu olgu sunumuyla, tedaviye direncli IH tanili hastada IVIG'in tedavideki etkinligine dikkat cekilerek, IH'de bir tedavi secenegi olarak gozonunde bulundurulabilecegi dusunulmektedir.

Olgu

Haziran 2006'da, 23 yasinda, 25 haftalik ilk gebeligi olan hasta, ani baslangicli pustuler lezyonlar ile poliklinigimize basvurdu (Resim 1a). Alti ve dokuz yasinda iken plak psoriazis oykusu oldugu ogrenildi.

Fleksor ve intertrijinoz alanlardan simetrik olarak baslayip; yuze, bilateral alt ve ust ekstremitelere, sirt ve govde on yuze dagilim gosteren cok sayida milimetrik pustuller ve vucudun %80'ini kaplayan, bazi alanlarda erode olmus eritemli plaklar izlendi. Fizik muayene ve vital bulgulari normal olarak degerlendirildi.

Laboratuvar bulgularinda; lokositoz, anemi ve hipoalbuminemi saptandi. Kalsitonin, serum kalsiyum ve vitamin D duzeyleri normal sinirlardaydi. Deri biyopsisinde; akantotik epidermis, hiperkeratoz, fokal hipogranuloz, dermal papillalarda odem ve mikrovezikulasyon vardi. Dermisin ust kesimlerinde, kapiller damarlar cevresinde monosit ve notrofil infiltrasyonu izlendi. Direkt immunofloresan inceleme negatif idi. Klinik bulgular, dermatolojik muayene bulgulari ve histopatolojik degerlendirme ile IH tanisi konuldu.

Hastaya 2 mg/kg/gun prednizolon baslandi. Uc hafta sureyle prednizolon uygulamasina ragmen deri lezyonlarinda artis oldugu icin 3 mg/kg/gun siklosporin A ilave edildi. Bir hafta sonra, tedaviye yanit olmadigindan siklosporin A dozu 4 mg/kg/gune cikildi,

Iki hafta boyunca sistemik kortikosteroid ve siklosporin A kombine kullanimina ragmen hastanin dokuntuleri gerilemedi. Bu nedenle, 30.gebelik haftasinda, IVIG (0,3 gr/kg/gun, 6 gun) uygulandi. Hastanin deri belirtilerinde belirgin duzelme oldugu izlendi (Resim 1b). 33. gebelik haftasinda, yeni pustul cikislari gozlenmesi uzerine ikinci kur IVIG (0,7 gr/kg/gun, 3 gun) verildi. IVIG uygulanmasi sonrasinda pustullerde gerileme oldugu gozlendi ve yeni lezyon cikisi olmadi.

[ILLUSTRATION OMITTED]

Fetus, obstetrik ultrason ile yakin takip edildi. 34. gebelik haftasinda, oligohidramniyoz, doppler ultrasonda da azalmis amniotik volum saptanmasindan dolayi hastanin dogum yapmasi planlandi. Spontan vajinal dogumla, 34. gebelik haftasinda, 1850 gr agirliginda kiz bebek dogdu. Bebek, prematurite, grade 2 intraventrikuler hemoraji ve neonatal sepsis nedeniyle izlendi. Dogum sonrasinda, olgunun dokuntuleri gerilemeye basladi. Siklosporin ve prednizolon degisen dozlarda almaya devam etti.

Postpartum birinci ayda hastanin lezyonlari nda reaktivasyon oldugundan siklosporin A (4 mg/kg/gun), prednizolon (1,5 mg/kg/gun), metotreksat (10 mg/hf) ile kombine edildi. Ayrica, IVIG (0,4 gr/kg/gun, 5 gun) verildi. 6 ay sureyle siklosporin ve metotreksat kombine kullanmaya devam eden hastanin remisyonda olmasi sebebiyle medikal tedavileri kesilerek izleme alindi.

2 yil sonra, pustullerde reaktivasyon oldugu icin yeniden basvuran hastaya siklosporin A (4 mg/kg/gun) baslandi. 8 ay herhangi bir deri lezyonu gozlenmeyen hastani n siklosporin A tedavisi sonlandi ri Idi. Halen nuks olmadi ve su anda 4 yasinda saglikli bir kizi var.

Tartisma

impetigo herpetiformis (IH), gebelikte gorulen jeneralize pustuler lezyonlarla karakterize bir hastaliktir. Kuijpers ve ark. (8), her iki hastaligin patogenezinde benzer mekanizmalarin rol oynadigini ve IH'nin jeneralize pustuler psoriazisin bir varyanti oldugunu belirtmislerdir. Psoriaziste, inflamasyon kaskadinda rol oynayan proinflamatuvar Th-1 sitokinlerin yapimi artmaktadir. Bazi yazarlara gore, gebelikte Th-2 sitokinlerin duzeyi azalirken Th-1 sitokinler artmakta. Th-1 sitokinler psoriaziste alevlenmeye sebep olmaktadir (9). Bunun disinda, IH'de hipokalsemi olmasi ve gebelikte gozlenmesinden dolayi psoriazisten farkli bir hastalik olarak da yorumlanmistir (3,4).

IH'de bircok tedavi secenegi bulunmaktadir. Sistemik kortikosteroidler ilk tercih edilen geleneksel tedavidir ve iyi yanit elde edilmektedir (1,10). Sistemik kortikosteroidler gebelikte teratojenik degildir, fetusta konjenital anomaliye neden olmazlar. Gebe olmayan kadinlarla ayni yan etki potansiyeline sahiptirler. Amniyotik erken membran rupturu ve dusuk dogum agirlikli bebek gozlenebilecek yan etkilerdir (11).

[ILLUSTRATION OMITTED]

Oral siklosporin, IH tedavisinde faydali oldugu belirtilen ikinci tedavi secenegidir (1,5,10). Doza bagimli olarak plasental membrandan gecebildiginden gebelikte "C" kategorisindedir. Lamarque ve ark. 12 renal transplantli, siklosporin kullanan 629 gebe hastadaki gozlemlerinde siklosporinle herhangi bir teratojenik etkiye rastlamadiklarini bildirmislerdir. Guide ve ark.'da, intrauterin yasamda siklosporine maruz kalmis olan cocuklarin renal fonksiyonlarinin normal oldugunu gozlemlemislerdir (13). Bar ve ark.'nin yaptigi bir meta-analiz calismasinda, siklosporinin erken membran rupturu ile iliskili olabilecegi, bu sebeple gebelik suresince yakin serum kreatinin takibi ve fetusun ultrasonografik degerlendirilmesi gerektigi vurgulanmistir (14), ilaclarla ilgili bu yan etkilerin disinda, IH'de erken dogum, plasental yetmezlik, erken membran rupturu gibi komplikasyonlar gozlenebilmektedir.

Olgumuzda, yapilan seri ultrasonografik incelemeler sirasinda tespit edilen oligohidramniyoz, IH'de gorulen bir komplikasyon olarak degerlendirilmistir. Grade 2 intraventrikuler hemoraji, dusuk dogum agirligi ve neonatal sepsisin de prematurite ile iliskili oldugu dusunulmustur. Fakat, gebelikte sistemik kortikosteroid kullanimina sekonder erken membran rupturu ve dusuk dogum agirligi gorulebilecegi, siklosporin kullanimina sekonder de erken membran rupturu olabilecegi unutulmamalidir.

Hastada, prednizolon ve siklosporinin kombine kullanimina ragmen yeni lezyon cikislari olmasi uzerine alternatif bir tedaviye ihtiyac duyulmustur. Psoriazis, Th1 hucrelerinin rol oynadigi otoimmun bir hastaliktir. Bazi yazarlar bu temelden yola cikarak IVIG tedavisinin psoriaziste uygulanabilecegini one surmuslerdir. IVIG'in, TNF- a gibi sitokinlerin olusumunu inhibe ederek psoriaziste uygulanabilecegi one surulmustur (6-15). Gebelikte de cesitli otoimmun hastaliklarda guvenle kullanilabilmesi ve iyi tolere edilmesi sebebiyle de teratojenik olmadigi bilinmektedir (7). Gurmin ve ark. 15, psoriazis ve psoriatik artropati tanisi olan uc hastada IVIG uygulamislar ve hastalarin psoriatik lezyonlari nda ve eklem agrilarinda iyilesme gozlemlemislerdir. 2006 yilinda Taguchi ve ark., psoriazis vulgaris tanisi ile izlenen ayni zamanda kronik inflamatuvar demiyelinizan polinoropatisi (CIDP) olan bir hastada IVIG uygulamislardir (16). Tedavi sonrasinda CIDP semptomlarinda duzelmenin yani sira psoriatik plaklarda da dramatik iyilesme oldugunu bildirmislerdir, impetigo herpetiformis'in de psoriazisin gebelikte gorulen bir varyanti oldugu dusunulerek, bizim olgumuzda da sistemik prednizolon ve siklosporin kullanimina ragmen yeni lezyon cikisinin devam etmesi sebebi ile gebelikte kullanimi guvenli olan IVIG tedavisi uygulanmistir. IVIG uygulamasi sonrasinda da deri lezyonlarinin tamamen yok oldugu ve gebelik suresince annede ve fetusta herhangi bir komplikasyona neden olmadigi gozlenmistir. Su anda da anne ve cocugu sagliklidir. Mevcut bilgilerimize gore IVIG, IH tedavisinde ilk olarak bizim olgumuzda kullanilmistir. Bu olgu vesilesiyle, IH'de gebeligin devami, uygulanan ilaclarla yan etki gozlenen ve geleneksel tedavilere direncli olgularda alternatif tedavi secenegi olarak onerilebilecegini dusunuyoruz.

DOI: 10.4274/Turkderm.65768

Kaynaklar

(1.) Hebra F: Ueber einzine wahrend s wangers chaft, dens wacherbette unde bei uterinal. Krankheiten der Frauen zu beobchtende Hautkrank-heiten. Wien Med Wochenschr 1872;48:1197-202.

(2.) Breier-Maly J, Ortel B, Breier F, Schmidt JB, Honigsmann H: Generalized pustular psoriasis of pregnancy (impetigo herpetiformis). Dermatology 1999;198:614.

(3.) Lotem M, Katzenelson V Rotem A, Hod M, Sandbank M: Impetigo herpetiformis: a variant of pustular psoriasis or a separate entity? J Am Acad Dermatol 1989;20:33841.

(4.) Pierard GE, Pierard-Franchimont C, de la Brassinne M: Impetigo herpetiformis and pustular psoriasis during pregnancy. Am J Dermatopathol 1983;5:215-20

(5.) Imai N, Watanabe R, Fujiwara H, Ito M, Nakamura A: Successful treatment of Impetigo herpetiformis with oral cyclosporine during pregnancy. Arch Dermatol 2002;138:128-29.

(6.) Jolles S, Hughes J: Use of IVIG in the treatment of atopic dermatitis, urticaria, scleromyxedema, pyoderma gangrenosum, psoriasis and pretibial myxedema. International Immunopharmacology 2006;6:579-91.

(7.) Hutton B, Sharma R, Fergusson D, et al: Use of ntravenous immunoglobulin for treatment of reccurrent miscarriage: a systemic review. An International Journal of Obstetrics and Gynaecology 2007:114:134-42

(8.) Kuijpers ALA, Schalkwijk j. Rulo HFC, et al: Extremely low levels of epidermal skin-derived antileucoproteinase/ elafin in a patient with impetigo herpetiformis. Br J Dermatol 1997;137:123-29.

(9.) Raychaudhuri SP Navare T, Gross J, et al: Clinical course of psoriasis during pregnancy. Int J Dermatol 2003;42:518-20.

(10.) Edmonds EVJ, Morris SD, Short K, Bewley SJ, Eady RAJ: Pustular psoriasis of pregnancy treated with ciclosporin and high dose prednisolone. Clinical and Experimental Dermatology 2005;30:707-26.

(11.) Lockshin MD, Sammaritano LR: Corticosteroids during pregnancy. Scand J Rheumatol Suppl 1998;107:136-8.

(12.) Lamarque V Leleu W, Monka C, Krupp P: Analysis of 629 pregnancy outcomers in renal transplant recipients with Sandimmun. Transplant Proc 1997:29:2480.

(13.) Giudice PL, Dubourg L, Hadj-Ai'ssa A, et al: Renal function of children exposed to cyclosporine in utero. Nephrol Dial Transplant 2000;15:1575-79.

(14.) Bar Oz B, Hackman R, Einarson T, Koren G: Pregnancy outcome after cyclosporine therapy during pregnancy: a met-analysis. Transplantation 2001;71:1051-55.

(15.) Gurmin V, Mediwake R, Fernando M, et al: Psoriasis: response to high-dose intravenous immunoglobulinin three patients. Br J Dermatol 2002;147;554-57.

(16.) Taguchi Y, Takashima S, Yoshida S, et al: Psoriasis improved by intravenous immunoglobulin therapy. Intern Med 2006;45;879-80.

Hayriye Saricaoglu, Sevgul Yildirim, Hakan Ozan *, Emel Bulbul Baskan, Kenan Aydogan Uludag Universitesi Tip Fakultesi Deri ve Zuhrevi Hastaliklar Anabilim Dali, *Kadin Dogum Hastaliklari Anabilim Dali, Bursa, Turkiye

Yazisma Adresi/Address for Correspondence: Dr. Sevgul Yildirim, Uludag Universitesi Tip Fakultesi, Dermatoloji Anabilim Dali, Burea, Turkiye Tel.: +90 224 295 07 41 E-posta: drsevgul@gmail.com Gelis Tarihi/Received: 21.03.2010 Kabul Tarihi/Accepted: 27.01.2011
COPYRIGHT 2012 Galenos Yayinevi Tic. Ltd.
No portion of this article can be reproduced without the express written permission from the copyright holder.
Copyright 2012 Gale, Cengage Learning. All rights reserved.

Article Details
Printer friendly Cite/link Email Feedback
Title Annotation:Case Report/Olgu Sunumu
Author:Saricaoglu, Hayriye; Yildirim, Sevgul; Ozan, Hakan; Baskan, Emel Bulbul; Aydogan, Kenan
Publication:Archives of the Turkish Dermatology and Venerology
Article Type:Case study
Geographic Code:7TURK
Date:Jun 1, 2012
Words:1939
Previous Article:Lichen planus pemphigoides associated with bisoprolol/Bisoprolol ile iliskili liken planus pemfigoides.
Next Article:A case of lymphangioma circumscriptum treated with pulsed dye laser/Pulsed dye lazer tedavisi uygulanan bir lenfanjioma sirkumskriptum olgusu.
Topics:

Terms of use | Privacy policy | Copyright © 2019 Farlex, Inc. | Feedback | For webmasters