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Secuencia de perfusion arterial inversa gemelar. revision de la literatura.

RESUMEN

Objetivo: se hace una revision de la fisiopatologia, clasificacion, diagnostico y tratamiento de la secuencia de perfusion arterial inversa gemelar.

Metodologia: se realiza una busqueda en la base de datos de Medline y Ovid de la literatura publicada en idioma ingles desde el ano 1981 hasta el ano 2007 haciendo enfasis en el diagnostico y el tratamiento de esta patologia usando resumenes para su analisis.

Resultados: el diagnostico prenatal es realizado por ecografia basica, desde la semana 11 de gestacion, el doppler y la ecocardiografia son examenes complementarios y tienen mayor utilizacion para el seguimiento. Multiples tratamientos han sido propuestos, desde el manejo expectante y metodos no invasivos hasta metodos invasivos.

Conclusiones: el diagnostico y el tratamiento temprano permiten una mayor supervivencia fetal del gemelo sano; la escogencia del tratamiento que se va a seguir depende del conocimiento y experiencia del medico tratante.

Palabras clave: feto acardico, gemelo acardico, secuencia de perfusion arterial inversa gemelar, diagnostico prenatal, ligadura del cordon umbilical.

The twin reversed arterial perfusion sequence: a review of the literature

SUMMARY

Objective: a review was made of literature regarding twin reversed arterial perfusion (TRAP) sequence pathophysiology, classification, diagnosis and treatment.

Method: a search of the Medline and Ovid databases was made and also of the literature published in English from 1981 to 2007, emphasising the diagnosis and treatment of this condition using summaries for analysis.

Results: prenatal diagnosis was made by basic ultrasound from 11 weeks of gestation; Doppler and echocardiog raphy examinat ions were complementary and were more useful for followup. Multiple treatments have been proposed ranging from expectant management, non-invasive methods to invasive methods.

Conclusions: diagnosis and early treatment leads to greater chances of survival for the healthy twin foetus; the choice of treatment depends on a particular doctor's knowledge and experience.

Key words: acardian foetus, acardian twin and twin reversed arterial perfusion sequence, prenatal diagnosis, umbilical cord ligation.

INTRODUCCION

La secuencia de perfusion arterial inversa gemelar (TRAP), es un fenomeno raro que se produce en el embarazo gemelar monocorionico, ocurre con una frecuencia de 1 en 35.000 nacimientos, (1-5) en 1% de gemelos monocorionicos. (3,6,7) El corazon y usualmente otros organos tienen alteracion en su desarrollo en uno de los gemelos, razon por la cual tambien se le conoce como gemelo parabiotico acardico. (2)

La secuencia de perfusion arterial inversa gemelar es un ejemplo en donde el diagnostico precoz permite la intervencion temprana y puede aumentar la sobrevida de uno de los gemelos, asi, el embarazo gemelar presenta un desafio para los ginecoobstetras que realizan ecografia obstetrica basica ya que la deteccion temprana permite impactar sobre el curso del embarazo y aumentar la supervivencia fetal. Con el objetivo de revisar aspectos relacionados con el diagnostico y el tratamiento se realizo una revision de la literatura pertinente.

METODOS

Con las siguientes palabras clave: acardiac fetus, acardiac twin y twin reversed arterial perfusion secuence, se hizo la busqueda en las bases de datos de Medline y Ovid de la literatura publicada en idioma ingles desde el ano 1989 hasta el 2007.

Fisiopatologia

En la secuencia de perfusion arterial inversa, el gemelo acardico que es el recipiente recibe sangre del gemelo normal, que actua como bomba, y la sangre es retornada luego al gemelo normal. (1)

La perfusion de los tejidos del gemelo acardico tiene lugar por la presencia de comunicaciones venosas y arterio-arteriales pareadas a traves de la placenta hasta el sistema circulatorio del gemelo normal. (2)

La fisiopatologia no esta completamente identificada, se han postulado varias teorias que explican como sucede este fenomeno, (8) siendo dos las mas aceptadas; la primera teoria considera que hay una vasculatura anormal de la placenta, donde existen anastomosis arteria-arteria y vena-vena, y se deriva sangre desde el gemelo normal hacia el gemelo acardico, llevando a una circulacion reversa con subsecuente alteracion en el desarrollo cardiaco. En el gemelo bomba la sangre usada desoxigenada y pobre en nutrientes transcurre desde el corazon hasta la placenta a traves de las arterias del cordon umbilical. Una anastomosis artero-arterial en la placenta impulsa esta sangre escasamente saturada en direccion retrograda a traves de las arterias umbilicales del feto acardico, en cuyo cuerpo ingresa a traves de las arterias hipogastricas el minimo oxigeno residual disponible extraido por los tejidos de la porcion inferior del cuerpo, lo que posibilita cierto crecimiento y desarrollo. La sangre ahora insaturada por completo continua su flujo retrogrado a traves del hemicuerpo superior y la cabeza que se desarrolla en forma deficiente, o no la hace en absoluto y despues retorna a la placenta a traves de la vena umbilical. Una anastomosis placentaria veno-venosa completa la circulacion hacia el gemelo bomba. (2,6) Esta circulacion retrograda ha sido demostrada con doppler. (9) Este mismo efecto explica por que un feto es completamente normal, sin embargo, en un momento dado presenta insuficiencia cardiaca congestiva, polihidramnios e hidrops, por otro lado, tambien el feto sano puede presentar retardo de crecimiento intrauterino, el cual es explicado por la doble circulacion que se presenta y las anastomosis vena-vena que reducen el nivel de oxigeno en el gemelo bomba, causandole hipoxia cronica. (8) El otro feto presenta multiples anormalidades, principalmente en el segmento superior del cuerpo, la cabeza suele estar ausente y cuando se desarrolla puede presentarse holoprosencefalia u otras malformaciones cerebrales severas; con frecuencia esta presente un higroma quistico posterior; el corazon, los pulmones y las visceras pueden estar ausentes, hipoplasicos o con malformaciones severas; las extremidades superiores ausentes o subdesarrolladas, en conclusion, el feto acardico se presenta como una masa amorfa que remeda a un feto con presencia de piernas bien desarrolladas, pelvis, columna vertebral baja, visceras abdominales incompletas y sin organos toracicos. (2,10) Solo en el 20% de los casos se identifican estructuras cardiacas, y en el 66% se presenta un cordon con dos vasos. (8)

Una segunda teoria considera que hay un disturbio en la embriogenesis cardiaca, ya sea por anormalidades cromosomicas o por factores ambientales y secundariamente se produce el flujo retrogrado, el cual ha sido explicado previamente. (8)

Clasificacion

Hay multiples clasificaciones descritas para esta patologia. Wong E y Sepulveda W (2005) (8) proponen una nueva, segun la relacion de circunferencia abdominal del feto acardico versus el feto normal y el compromiso cardiovascular del gemelo bomba.

Diagnostico

El diagnostico prenatal es realizado por ecografia basica desde la semana 11 de gestacion; tres son los criterios de la ecografia basica que se requieren para el diagnostico: (11)

* Embarazo gemelar monocorial.

* Flujo reverso, presencia de anastomosis arterioarterial.

* Desarrollo discordante en uno de los gemelos con alteraciones en su desarrollo que incluye ausencia parcial o completa del corazon.

El diagnostico diferencial debe hacerse con el teratoma cuando se observa una masa amorfa intraamniotica. Se han propuesto tres criterios para diferenciarlo de esta patologia: (10)

* El gemelo acardico tiene un cordon umbilical propio.

* El gemelo acardico no puede ser intrafunicular.

* El gemelo acardico presenta cierta organizacion corporal, mientras que los teratomas son totalmente desorganizados.

El doppler puede ayudar para demostrar el flujo retrogrado hacia la aorta descendente y el flujo retrogrado en el cordon umbilical del feto acardico. Es de utilidad para el seguimiento, para decidir el manejo conservador o la necesidad de un tratamiento; la ecocardiografia fetal es necesaria para el seguimiento.

Estos dos metodos brindan los criterios hemodinamicos, los cuales pueden ser utilizados para sugerir hasta cuando puede ser llevado el manejo expectante; un indice de pulsatilidad en la arteria umbilical, mas bajo en el gemelo acardico que en el gemelo bomba (relacion entre los dos menor que uno); un aumento en la fraccion de eyeccion del ventriculo izquierdo, y un rapido crecimiento de la masa del gemelo acardico, fueron asociados con pobre pronostico. (4)

Tratamiento

Multiples tratamientos han sido propuestos, desde el manejo expectante o conservador, metodos no invasivos como la administracion de indometacina o digoxina en la madre para el tratamiento de la falla cardiaca en el gemelo bomba (1), o metodos invasivos que van desde la amniocentesis seriada, la histerotomia, ya sea para la remocion del gemelo acardico (12-14) o para la fijacion del cordon umbilical con graspin para posterior exteriorizacion y ligadura,(7) pasando por la utilizacion de sustancias trombogenicas (15) o agentes esclerosantes como el alcohol absoluto, (16-18) hasta la utilizacion de la via endoscopica para ligadura del cordon del gemelo acardico, (19,20) o para coagulacion laser, (21-23) y finalmente la utilizacion de instrumentos guiados por ecografia, ya sea para termocoagulacion con monopolar, (1,24) coagulacion con bipolar, (25) o termoablacion con radiofrecuencia. (26,27)

El manejo expectante, el cual puede ser considerado para estos embarazos con un adecuado seguimiento, ha reportado una mortalidad del 50% del gemelo bomba, (28) como resultado de parto pretermino, polihidramnios o falla cardiaca; sin embargo, Sullivan y colaboradores (2003) (29) presentaron un reporte de 10 casos en los que lograron sobrevivir nueve, es decir, el equivalente al 90%, lo que estuvo por debajo de lo reportado normalmente.

La amniocentesis repetida y el tratamiento a la madre con digoxina o la utero-inhibicion con indometacina, son solo medidas coadyuvantes y en ningun momento tiene algun beneficio utilizados aisladamente. (8)

La histerotomia esta en deshuso desde la aparicion de la cirugia minimamente invasiva por mayor morbimortalidad, incluyendo parto pretermino y una serie de complicaciones maternas como la infeccion, la hemorragia, abrupcio y la necesidad de cesarea en subsecuentes embarazos.(8)

La aplicacion de sustancias trombogenicas o sustancias esclerosantes tienen el inconveniente que el cese del flujo hacia el gemelo acardico quede incompleto, que se presenten futuras recanalizaciones o que se produzca muerte accidental del gemelo normal, ya sea por colocacion de material inadvertidamente en el gemelo sano o por traspaso de sustancias por comunicaciones venosas persistentes, (12,25) su ventaja radica principalmente en mayor facilidad para su aplicacion y en presentar menor morbilidad que la cirugia endoscopica durante el procedimiento pero con menor eficacia que esta, (30) se ha reportado falla hasta del 60%.

La cirugia minimamente invasiva es la mejor opcion cuando se decide realizar algun tratamiento, (26) y la decision sobre si se utiliza la via endoscopica para ligadura del cordon, el laser o el uso de agujas guiado por ecografia, ya sea para la coagulacion con bipolar o monopolar o la termoablacion con radiofrecuencia, dependen de la experiencia del cirujano y de los recursos que se dispongan en un determinado momento.

La ligadura endoscopica tiene el inconveniente de que presenta complicaciones como la ruptura prematura de membranas, parto pretermino, corioamnionitis o hemorragia en el gemelo sano, no obstante estos riesgos son infrecuentes con el uso de microinstrumentos. (23)

McCudye y colaboradores (1993) (19) fueron los primeros en realizar la ligadura del cordon por fetoscopia, pero se presento ligadura incidental del gemelo normal, causandole la muerte; posteriormente, Quintero y colaboradores (1994), (20) describieron el primer caso exitoso, luego el mismo Quintero y colaboradores (1996) (30) describen 13 casos con un 30% de complicaciones, las cuales fueron parto pretermino, ruptura prematura de membrana y muerte de tres fetos en utero, dos de los cuales fueron atribuidos al procedimiento por hemorragia intraoperatoria. Al mismo tiempo que se desarrolla la ligadura del cordon aparece la coagulacion laser, la cual fue realizada en siete casos por diferentes autores, desde 1994 a 1998; (21-23) se presentaron dos fallas en la interrupcion del flujo, porque los embarazos fueron superiores a las 24 semanas, en los que el diametro del cordon puede ser una limitante y es preferible la ligadura con sutura. (23)

Por otro lado Rodeck C.H. y colaboradores (1998) (1) describen cuatro casos con aguja guiada por ecografia, colocada en la aorta del feto acardico, usando termocoagulacion monopolar con la ventaja sobre la anterior que es menos invasiva, se puede realizar con anestesia local y no requiere la complejidad de equipos que necesita la endoscopia. Daniel CH. y Glenn M. (2002) (24) describieron cuatro casos con esta tecnica, pero con una supervivencia del 50%.

Luego Deprest J.A. y colaboradores (2000), (25) describen 10 casos en los que utilizaron la coagulacion con bipolar, con anestesia local y procedimiento guiado por ecografia, con una supervivencia del 80%; Nicolini y colaboradores (2001) (31) describen 17 casos con esta misma tecnica, con una supervivencia del 81%; Hecher K. y colaboradores (2006) (32) describen 60 casos, donde 49 fueron realizados con laser y el resto con laser mas coagulacion bipolar, logrando una supervivencia del 80%. Tsao KJ. y colaboradores (2002) (27) describen 13 casos usando ablacion con radiofrecuencia, con una supervivencia en 12 casos y con una complicacion de quemadura en el sitio de colocacion del cauterio, esta tecnica por ser relativamente sencilla, de corto tiempo y con poca tecnologia parece ser una de las mas beneficiosas para estas pacientes, sin embargo, se requieren futuras evaluaciones.

Posteriormente Lee y colaboradores (2004) (33) describen 24 casos con esta tecnica logrando una supervivencia del 91%, se presentaron complicaciones como un caso con quemadura y dos con ruptura prematura de membranas.

En una revision sistematica de la literatura Tan y Sepulveda (2003) (34) quienes realizaron una revision con 32 reportes, escogiendo 74 casos, donde 71 casos fueron incluidos para el analisis, 40 casos por oclusion del cordon y 31 por ablacion intrafetal; la supervivencia fue de 54 fetos, logrando mayor prolongacion del embarazo cuando se utilizaba ablacion intrafetal, 37 semanas versus 32 semanas con una P significativa de 0,04 comparado con tecnicas oclusivas del cordon; una menor posibilidad de falla 13% versus 35% con una P significativa de 0,03 y menor prematurez o ruptura prematura de membranas 23% versus 58% con una P significativa de 0,003; pero no se presentaron diferencias entre las tecnicas por fetoscopia y las tecnicas guiadas por ecografia. Lo que sugiere esta revision es que se presenta mayor efectividad en las tecnicas ablativas fetales, comparadas con las oclusivas del cordon. Sin embargo, Quintero RA. y colaboradores (2006) (35) estan en contraposicion con lo anteriormente afirmado, publican su experiencia de 11 anos, estudiando 74 pacientes, 65 de los cuales eran candidatos a cirugia, de estos casos a 51 pacientes se les realizo oclusion del cordon, logrando una supervivencia del 65% (33 de 51); comparado con los otros 14 pacientes a los cuales no se les pudo realizar ligadura del cordon y solo se logra una supervivencia del 42,9% (6 de 14).

Los criterios utilizados por Quintero y colaboradores (35) para llevar una paciente a cirugia, se describen a continuacion:

* Circunferencia abdominal del acardico igual o mayor que el gemelo normal.

* Polihidramnios (> 8).

* Anormalidades doppler.

* Flujo diastolico reverso o ausente en la arteria umbilical.

* Flujo pulsatil en el ductus venoso.

* Hidrops fetal en el gemelo bomba.

* Gemelo monoamniotico.

Por otra parte Quintero y colaboradores (35) dividen los pacientes en tres grupos de acuerdo con la posibilidad de acceso quirurgico y los clasifica en:

Grupo I: cuando se puede acceder al saco del gemelo acardico. A este grupo pertenecieron 12 pacientes.

Grupo II: cuando la cirugia se realiza en el saco del gemelo bomba sin separacion de las membranas. Se presentaron 16 pacientes.

Grupo III: cuando la cirugia se realiza en el saco del gemelo bomba, pero hay necesidad de separar las membranas. 23 pacientes.

Esta clasificacion es importante porque el acceso quirurgico es otro factor que puede influir sobre el resultado. Encontraron una supervivencia del 78,5% (22 de 28) en el grupo I y II, contra el 47,8% (11 de 23) del grupo III con una P significativa de 0,02; una mayor edad gestacional en el grupo I (36 semanas) comparado con el grupo II (28,6 semanas) y el grupo III (25,5 semanas) y una menor tasa de ruptura prematura de membranas 3,5% (1 de 28) en los grupos I y II versus 17% (5 de 23) del grupo III. Estos investigadores no recomiendan la ablacion con alcohol porque la supervivencia con esta tecnica solo alcanza el 43,7%, que es mucho menor que las tecnicas de ligadura del cordon o la coagulacion laser, haciendo la salvedad de que la coagulacion de las anastomosis arteria-arteria y vena-vena puede comprometer el cordon del feto sano por el dano termico producido por esta tecnica; igualmente, consideran que la radiofrecuencia es riesgosa porque tambien produce dano termico, el cual no esta bajo el control del operador y no evita la exanguinotransfusion del gemelo sano, y requiere similares diametros que la fetoscopia, lo que puede resultar en una hemorragia fetal causandole la muerte al feto sano. (35) Finalmente, vale la pena mencionar que en nuestro pais se esta realizando ligadura del cordon umbilical mas amniorreduccion con una supervivencia del 75%. (36)

CONCLUSIONES

El diagnostico y el tratamiento temprano permiten una mayor supervivencia fetal del gemelo sano. Despues de revisar los diferentes metodos para el tratamiento de esta patologia, considero que la escogencia del procedimiento que se va a seguir depende del conocimiento y experiencia del medico tratante para lograr un optimo resultado perinatal en el gemelo sano.

AGRADECIMIENTOS

A la doctora Eliana Maribel Quintero por su valiosa colaboracion, a mi esposa Lucy Elena Sanguino por su apoyo incondicional.

Recibido: septiembre 6/07 -- Aceptado: mayo 14/08

REFERENCIAS

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Conflicto de intereses: ninguno declarado.

Janer Sepulveda-Agudelo, M.D. *

* Medico Gineco-obstetra. Profesor asistente. Universidad Industrial de Santander. Direccion: Cra 30a No. 31-30. Bucaramanga, Colombia. Correo electronico: janersepulveda@yahoo.es
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Author:Sepulveda-Agudelo, Janer
Publication:Revista Colombiana de Obstetricia y Ginecologia
Date:Apr 1, 2008
Words:4157
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