Printer Friendly

Osteomyelitis presenting with cranial swelling/ Kranyumda agrili sislik ile gelen aspergillus osteomiyelit olgusu.

Abstract

Aspergillosis is a rare fungal infection with high morbidity and mortality. Aspergillus osteomyelitis occurs rarely and classically in children with immune supressive disease. If there is no history of immune supression, it is necessary to examine the predisposing factors. In this article, we present a healthy patient with pain in the cranium diagnosed with chronic granulomatous disease and aspergillus osteomy-elits. (J Pediatr Inf 2012; 6: 106-8)

Key words: Aspergillus, osteomyelitis, granulomatous disease, child

Ozet

Aspergillozis, immun sistemi saglam bireylerde gorulmesi cok nadir, yuksek mortalite ve morbidite ile seyreden bir mantar enfeksiyonudur. Aspergillus osteomyeliti siklikla immun baskilanmis olgularda gorulen bir klinik durumdur. Ancak oncesinde saglikli olan bireylerde saptanmasi durumunda olgular altta yatan immun yetmezlikler acisindan degerlendirilmelidir. Bu makalede kranyumda agrili sislik yakinmasi ile gelen oncesinde saglikli, kronik granulomatoz hastalik ve aspergillus osteomiyelit olan bir olgu sunulmaktadir. (J Pediatr Inf 2012; 6: 106-8)

Anahtar kelimeler: Aspergillus, osteomiyelit, kronik granulomatoz hastalik, cocuk

Giris

Aspergillozis, immun sistemi saglam bireylerde gorulmesi cok nadir, yuksek mortalite ve morbidite ile seyreden bir mantar enfeksiyonudur. Notropeni, kanser kemoterapisi, kortikoste-roid kullanimi, genis spekturumlu antibiyotik kullanimi, rolaps losemi, kemik iligi transplantasyonu, kronik granulomatoz hastalik, damar ici kateter kullanimi, parenteral beslenme uygulanmasi aspergillus enfeksiyonunu icin yatkinlik olusturur (1). Aspergillozun klinik belirti ve bulgulari organizmanin doku invazyonu ile harabiyetine ve konagi immun yanitina baglidir. Cogunlukla sinopulmoner yolu etkilemektedir. Aspergillus osteomiyeliti oldukca nadir gorulen bir durum olup osteomiyelit genelde cerrahi ya da travmatik bir yaradan direkt yayilimla ya da uzak bir odaktan hematojen yolla gelerek olusur ve mortalitesi yuksektir. En sik vertebra tutulumu gorulur. Hastalarda ates ve etkilenen bolgede agri ile hassasiyet vardir (2).

Tani mantarin kulturde uretilmesi, dokuda tipik hif yapisinin gosterilmesi, serolojik testler, polimeraz zincir reaksiyonu (PZR) ve radyoloji ile konulabilir (2). Aspergillus enfeksiyonlarinin tedavisinde vorikanozal ilk tercihtir, alternatif tedavide amfoterisin-B, caspofungin, itrokonazole, posakonazol onerilir. Beyin apselerinde ve osteomiye!itte antifungal tedavi ile cerrahi tedavi on planda onerilmektedir (3).

Olgu Sunumu

Dokuz yasinda erkek hasta karnyum verteks uzerinde agrili sislikten biyopsi alinarak malignite on tanisiyla hastanemize yatirildi. Fizik bakida karnyumda verteks uzerinde agri ve hassasiyet mevcuttu. Diger sistem bakilari olagandi. Laboratuvar bulgularinda hemoglobin 10.4 gr/ dL, lokosit sayisi 9670 hucre/[mm.sup.3], notrofil sayisi 7800 hucre/[mm.sup.3], trombosit 248000/[mm.sup.3] C-reaktif protein 1.21 mg/l, eritrosit sedimentasyon hizi 55 mm/saat idi. Biyopsi yerinde purulan nitelikte akintisi nedeniyle parenteral sefazolin tedavisi baslandi. Beyin cerrahisinde yapilan debridmaninda petrozal kemik cevresinde siyah sulu koleksiyon, osteomiyelit ve apse olarak degerlendirilerek tedavisi klindamisin olarak degistirildi. Histopatolojik incelemede granulomatoz yangi ve kuf mantari hifleri izlendi. Kolleksiyon kulturunde Aspergillus fumigatus uremesi saptandi. Kranyal tomografide apse lehine yorumlandi. Hastaya parenteral vorikonazol tedavisi eklendi. Olgunun immunglobulinleri normal olarak saptandi. Anti-HIV, lenfosit subset normal olarak saptandi. Phagoburst testinde FMLP: %3.75, PMA: %44.97, O. E. coli: %98.6 olarak saptandi. Olgu kronik granulomatoz hastalik zemininde gelisen aspergillus osteomiyeliti olarak degerlendirildi. Izleminde yakinmalari gerileyen ve tekrarlamayan hastanin almakta oldugu parenteral vorikonazol ardisik tedaviye gecilerek 6. haftada sonlandirildi ve kronik granulomatoz hastaliga yonelik profilaksiye alindi (Sekil 1).

Tartisma

Immun sistemi saglam olan bireylerde invaziv aspergillus infeksiyonlarinin gorulmesi oldukca enderdir. Aspergillus turleri ozellikle bagisiklik sisteminde sorun olan hastalarda ciddi enfeksiyonlara neden olurlar. Aspergillus enfeksiyonlarina karsi vucudun esas savunma sistemi makrofajlar ve notrofillerdir. Makrofaj ve notrofillerin sayisinin azaldigi ya da fonksiyonlarinin bozuldugu durumlarda Aspergillus spp infeksiyonlarina karsi yatkinlik artar (4). Bagisiklik sistemini baskilayan ilaclarin ve antibiyotiklerin yaygin olarak kullanilmasi bu enfeksiyonlarin onemini giderek arttirmaktadir. T-lenfosit sistem bozuklugunda enfeksiyonun gorulme sikliginda artis olmakla birlikte klinik olarak buyuk sorun olusturan bir durum degildir. Notropeni, kanser kemoterapisi, kortikosteroid kullanimi, genis spekturumlu antibiyotik kullanimi, rolaps losemi, kemik iligi transplantasyonu (KIT), kronik granulomatoz hastalik (KGH), kateter kullanimi, parenteral beslenme uygulanmasi invaziv aspergillus enfeksiyonunu icin yatkinlik olusturan durumlardir (5). Aspergillus cesitli invaziv lokalize hastalik tablolarina ya da dissemine hastaliga neden olabilir (6-9).

Oncesinde buyume gelismesi normal olan, immun yetmezlik acisindan tekrarlayan enfeksiyon oykusu olmayan olguda aspergillus osteomiyeliti ve epidural apse gelismesi nedeniyle yapilan immunolojik tetkiklerinde immunglobulinleri normal sinirlarda, phagoburst testinde phorbol myristate acetate (PMA) yaniti cok dusuk (Normal>%90) bulundu, Olgu KGH tanisi aldi.

Kronik Granulomatoz Hastalik (KGH), nikotin adenin nukleotid fosfat (NADPH) oxidaz kompleksindeki kalitsal bozukluk sonucu tekrarlayan bakteriyel ve mantar enfeksiyonlari ile karakterize bir hastaliktir (5, 10). Bu kompleksteki bozukluk sonucu fagositozda gorevli olan oksijen radikalleri uretilmez, katalaz pozitif bakteriler ve mantarlarin (S. aureus, Salmonella, Serratia, Aspergillus ve Candida turleri) neden oldugu tekrarlayan enfeksiyonlar gorulur (5). Fungal infeksiyonlar KGH'da %20 siklikta gorulur, bunlarin %70-80'nini Aspergillus turleri olusturmaktadir (4-6). KGH hastalarinin cogunlugu ilk 5 yasta sik tekrarlayan enfeksiyonlarla tani almaktadir ancak bizim olgumuz gibi Aspergillus enfeksiyonu ile tani alan KGH hastalari bildirilmektedir (10). Oncesinde buyume gelismesi normal olan, immun yetmezlik acisindan tekrarlayan enfeksiyon oykusu olmayan olguda aspergillus osteomiyeliti ve epidural apse gelismesi nedeniyle yapilan immunolojik tetkiklerinde immunglobulinleri normal sinirlarda, fagositleri stimule eden phorbol myristate acetate (PMA) ile stimule nitroblue tetrazolium (NBT) test yaniti cok dusuk (Normal>%90) bulundu, bu bulgularla olgumuz KGH tanisi aldi.

[ILLUSTRATION OMITTED]

Kronik granulomatoz hastalik X'e bagli ve otozomal resesif olarak kalitilmaktadir. Tani konma yasi ortalama 2.5-3'tur. Yetiskin ve gec cocuklukta tani konan olgular genellikle otozomal resesif, 5 yas altinda tani konan olgular ise genellikle X'e baglidir ve prognozu daha kotudur (11, 12).

Aspergillus enfeksiyonlari KGH'da sik gorulmektedir, aspergillus osteomiyelitinin en sik tutulum yerleri vertebra korpuslari ve intervertebral disktir, aspergillusa bagli epidural apse olgusu literaturde oldukca nadirdir (5, 7). Van den Berg ve ark. (4)'nin yaptigi 429 olguluk literaturdeki en genis KGH serisinde 56 hastada 84 osteomiyelit atagi gorulmus bunlarin %35'de Aspergillus izole edilmistir. En sik kosta tutulumu, 2.siklikta vertebra ve 3.siklikta femur bildirilmistir, kalvaryum kemiklerinde tutulum hicbir olguda gozlenmemistir. Ayni seride 31 olguda 38 beyin apsesi atagi gorulmus, %38'de Aspergillus saptanmistir. Beyin apsesi nedeniyle 13 olgudan 4'u exitus olmus bu olgularin ucunde etken Aspergillus saptanmistir (4). Aspergillusun etken oldugu beyin apselerinde mortalite oldukca yuksektir, olgumuzda parenteral vorikonazol tedavisi ile tam duzelme saglanmistir.

KGH hastalarinda beyin apsesi oldukca nadir gorulmektedir, aspergillusa bagli beyin apseleri multifokal ozellik gostermektedir, Patiroglu ve ark. (10)'nin beyin tumorunu taklit eden aspergillus enfeksiyonu olgusunda tek odak belirtilmis ve radyolojik ve klinik olarak beyin tumorunden ayirici tanida zorluklar yasanmistir. Olgumuzda da apse tek odakta saptanmis olup parankimde degil epidural araliktadir. Osteomiyelit ve epidural apse birlikteligi gosteren olgu sayisi literaturde oldukca nadirdir, bildirilen olgularin tumu spinal epidural apsedir (8). Kalvaryal kemiklerde osteomiyelit ve buna bagli epidural apse literaturde daha once bildirilmemistir.

Aspergillus enfeksiyonlarinin tedavisinde vorikanozal ilk tercihtir, alternatif tedavide amfoterisin-B, caspofungin, itrokonazole, posakonazol onerilir. Beyin apselerinde ve osteomiyelitte antifungal tedavi ile cerrahi tedavi on planda onerilmektedir (3). Kronik granulomatoz hastalikta cerrahi ve antifungal tedaviye yanit vermeyen olgularda IFN-[gamma] ve granulosit stimulan faktorler immun yaniti guclendirir. Kronik granulomatoz hastalikta aspergillus profilaksisi icin ilk tercih itrokanozoldur, bizim olgumuzda 6 haftalik vorikanazol tedavisi ardindan itrokanazol ile profilaksiye alinmistir (3, 12).

Sonuc

Aspergillus osteomyeliti siklikla immun baskilanmis olgularda gorulur. Aspergillus osteomiyeliti tanisi alan cocuklar oncesinde saglikli olsalar bile mutlaka altta yatan immun yetmezlik acisindan, immun yetmezlikler icerisinde de ozellikle KGH acisindan degerlendirilmelidir. KronikGranulomatoz hastalikta kalvarya kemiklerinde osteomiyelit ve buna bagli epidural apse literaturde daha once bildirilmemistir.

Cikar Catismasi

Yazarlar herhangi bir cikar catismasi bildirilmemistir.

Kaynaklar

(1.) Ince E, Cocuklarda invaziv Mantar Enfeksiyonlarinin Klinik Belirtileri. J Pediatr Inf 2007; 1(ozel Sayi 1); 23-8.

(2.) Ayberkin E, Ciftci E. Cocuklarda Aspergillus Enfeksiyonlari. J Pediatr Inf 2009; 3: 118-25.

(3.) Walsh J T, Anaissie EJ, Denning DW ve ark. Treatment of Aspergillosis: Clinical Practice Guidelines of the Infectous Deseases of America. Clinical Infectuous Deseases 2008; 46: 327-60. [CrossRef]

(4.) Van den Berg JM, van Koppen E, Ahlin A, et al. Chronic Granulomatous Disease: The European Experience. Plos One 2009; 4: 5234. [CrossRef]

(5.) Chang HM, Yu HH, Yang YH, et al. Successful Treatment of Aspergillus flavus Spondylodiscitis With Epidural Abscess in a Patient With Chronic Granulomatous Disease. Pediatr Infect Dis J 2012; 31: 100-1. [CrossRef]

(6.) Segal BH, Romani LR. Invasive Aspergillosis in Chronic Granulomatous Disease. Med Mycol 2009; 47:282-90. [CrossRef]

(7.) Walsh TJ, Anaissie EJ, Denning DW, et al. Treatment Of Aspergillosis: Clinical Practice Guidelines of the Infectious Diseases Society of America. Clin Infect Dis 2008; 46: 327-60. [CrossRef]

(8.) Gupta PK, Mahapatra AK, Gaind R, Bhandari S, Musa MM, Lad SD. Aspergillus spinal epidural abscess. Pediatr Neurosurg 2001; 35: 18-23. [CrossRef]

(9.) Tew CW, Han FC, Jureen R, Tey BH. Aspergillus Vertebral Osteomyelitis and Epidural Abscess. Singapore Med J 2009; 50: 151-4.

(10.) Patiroglu T, Unal E, Yikilmaz A, Koker MY, Ozturk MK. Atypical Presentation of Chronic Granulomatous Disease in an Adolescent Boy With Frontal Lobe Located Aspergillus Abscess Mimicking intracranial Tumor. Childs Nerv Syst 2010; 26: 14954. [CrossRef]

(11.) Winkelstein JA, Marino MC, Johnston RB Jr, et al. Chronic Granulomatous Disease. Report on a National Registry Of 368 Patients. Medicine (Baltimore) 2000; 79: 155-69. [CrossRef]

(12.) Dotis J, Roilides E. Osteomyelitis due to Aspergillus Species in Chronic Granulomatous Disease: an Update of the Literature. Mycoses 2011; 6: 686-96. [CrossRef]

Katibe Basak Yildiz [1], Dilek Yilmaz Ciftdogan [1], Semra Sen [1], Okan Tugral [2], Fadil Vardar [1]

[1] Ege Universitesi Tip Fakultesi, Cocuk Enfeksiyon Hastaliklari Bilim Dali, Izmir, Turkiye

[2] Ege Universitesi Tip Fakultesi, Cocuk Sagligi ve Hastaliklari Anabilim Dali, Izmir, Turkiye

Gelis Tarihi/ Received: 05.10.2011

Kabul Tarihi/Accepted: 19.05.2012

Yazisma Adresi: Correspondence Address: Dr. Semra Sen Ege Universitesi Tip Fakultesi, Cocuk Enfeksiyon Hastaliklari Bilim Dali, Izmir, Turkiye

Tel.: +90 232 390 15 31

E-posta: semrasen19@gmail.com

doi:10.5152/ced.2012.30
COPYRIGHT 2012 AVES
No portion of this article can be reproduced without the express written permission from the copyright holder.
Copyright 2012 Gale, Cengage Learning. All rights reserved.

Article Details
Printer friendly Cite/link Email Feedback
Title Annotation:Case Report/Olgu Sunumu
Author:Yildiz, Katibe Basak; Ciftdogan, Dilek Yilmaz; Sen, Semra; Tugral, Okan; Vardar, Fadil
Publication:Journal of Pediatric Infection
Date:Sep 1, 2012
Words:1547
Previous Article:PANDAS with pediatric perspective/Pediatri bakis acisiyla PANDAS.
Next Article:Visceral involvement and inguinal lymphadenopathy: a rare case of cat scratch disease/Visseral yayilim ve inguinal lenfadenopati: nadir bir kedi...
Topics:

Terms of use | Copyright © 2017 Farlex, Inc. | Feedback | For webmasters