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Dos casos de calambre refractario del escribano en la clinica de dolor: ?esta la respuesta en la toxina botulinica?.

Two cases of refractory writer's cramp in pain clinic: Is botulinum the answer?

Introduccion

El calambre del escribano es una forma poco comun de distoma focal limitada a los musculos pequenos de la mano. Los pacientes presentan no solamente espasmo debilitante de los musculos de la mano sino tambien un dolor sordo desagradable de la mano, razon por la cual se los remite a la clinica de dolor. El calambre simple afecta unicamente la mano y se manifiesta solamente al escribir, mientras que el calambre distonico puede afectar otras actividades de la vida diaria, como peinarse o comer (1,2). La enfermedad suele ser progresiva y empeora con el tiempo si se deja sin tratar (3). Descrita inicialmente por Bell y Burk en 18302, se considero como una neurosis psiquiatrica unicamente, pero la investigacion ha demostrado que tiene una causa organica. La electromiografia (EMG) ha revelado unas salvas anormales prolongadas de los musculos agonistas y antagonistas (4,5). Como hallazgo clinico, los pacientes presentan dificultad progresiva para escribir y van sujetando con mayor fuerza el instrumento de escritura, con desviacion cubital de la mano. Los pacientes tambien refieren aumento del dolor sordo de la mano y la imposibilidad de continuar escribiendo. El momento de inicio del episodio depende de la severidad de la enfermedad, y el dolor de la mano y el espasmo desaparecen con el reposo. Un tercio de los pacientes pueden presentar temblores sutiles, pero al examen neurologico los reflejos tendinosos de la mano afectada se encuentran normales en todos los pacientes (3).

Los especialistas en dolor han reportado exito con el tratamiento del calambre del escribano con toxina botulinica. Presentamos nuestra experiencia en 2 casos de calambre refractario del escribano que respondieron a la inyeccion de toxina botulinica despues de que el tratamiento neurologico convencional no diera resultado. El uso de la toxina botulinica para esta indicacion se encuentra en las etapas preliminares de investigacion y es preciso obtener mas evidencia a fin de incorporarla en los protocolos de rutina (6). Nuestros resultados apuntan hacia un papel prometedor de la toxina botulinica para tratar esta enfermedad refractaria e incapacitante en un futuro.

Caso 1

Paciente femenina de 16 anos, estudiante de secundaria, quien desde hace un ano ha notado dificultad para escribir, la cual se ha venido agravando. Cuando comenzo en un principio, podia escribir durante una hora, pero con el tiempo ese periodo se redujo a 5 o 10 min. Al comienzo, la paciente sentia que el pulgar comenzaba a ponerse rigido y que el lapiz se le deslizaba hacia los dedos. Sentia como si el dedo medio y el indice se estiraran durante el espasmo, y sentia un dolor debilitante y lacerante de la mano. No podia seguir escribiendo y debia hacer pausas para descansar. Poco a poco, las pausas se hicieron mas prolongadas y frecuentes. Para presentar sus examenes de noveno grado le proporcionaron un escribiente porque su enfermedad le impedia escribir. Consulto inicialmente a neurologia, donde no pudieron documentar ninguna anomalia en el examen clinico. La paciente refirio tambien enrojecimiento en el momento de iniciarse el calambre, considerado mas como una sensacion subjetiva que otra cosa, puesto que la madre nego que hubiera cambios de color. Se evaluo a la paciente para vasculitis y la posibilidad de que el fenomeno de Raynaud fuera la causa del cambio de color, pero ambas cosas se descartaron. Todos los demas estudios estuvieron dentro de los limites normales. Se practico una evaluacion psiquiatrica, la cual senalo la probabilidad de una causa organica. El dolor y la rigidez desaparecian por completo entre los episodios y el trabajo de escritura, lo cual apuntaba al diagnostico del calambre del escribano. No habia historia familiar de esos sintomas.

La EMG contribuyo a reforzar el diagnostico del calambre del escribano. Se inicio un esquema de carbamazepina y baclofeno oral durante 2 meses, con el cual la paciente no obtuvo mejoria. Posteriormente se la remitio a la clinica del dolor para tratar el dolor lacerante asociado y contemplar la posibilidad de administrar inyecciones de toxina botulinica.

Al analizar el patron electromiografico se observo compromiso del flexor largo del pulgar, el flexor comun de los dedos, el extensor cubital del carpo y el extensor del pulgar. Puesto que habia sido refractaria al tratamiento convencional, se programo la inyeccion de toxina botulinica en esos musculos. Se utilizaron en total 10 unidades para cada uno de los musculos grandes del carpo. Al estar comprometidos los 4 musculos, se administraron 40 unidades en dosis divididas aplicadas en sitios diferentes del vientre de cada uno de los musculos. A las 2 semanas habia mejorado en un 50% el tiempo de escritura y el dolor espasmodico aparentemente mejoro tambien.

La dosis de la toxina botulinica se suplemento con 5 unidades en cada musculo 2 semanas despues de la primera inyeccion. Hacia el final de la tercera semana podia escribir ya durante una hora y no habia dolor. Se controlo a la paciente en la clinica de dolor y mas adelante requirio otra inyeccion a los 4 meses, despues de lo cual los tiempos de escritura se normalizaron nuevamente. Durante ese periodo no se observo debilidad de la mano. La paciente sigue asistiendo a controles periodicos desde hace mas de un ano y actualmente esta asintomatica (fig. 1).

Caso 2

Paciente masculino de 37 anos, abogado de profesion, quien observo dificultad creciente para escribir. Desde hacia 2 anos se veia cada vez mas impedido para escribir. El paciente observo que, al escribir, el pulgar comenzaba a estirarse en un espasmo y perdia el agarre del boligrafo. La mano se doblaba en la muneca con una desviacion cubital que le era imposible controlar. Eso iba acompanado de un dolor severo de la muneca. El calambre doloroso afectaba solamente la muneca y no se irradiaba, y el paciente observaba que sentia alivio al hacer pausas durante el periodo de escritura. Ningun otro movimiento de la mano o trabajo repetitivo producia esos episodios de dolor y calambre. La historia familiar revelo una posibilidad de esa misma afeccion en la madre, fallecida a los 67 anos a causa de una isquemia aguda del miocardio. Habia tenido una historia de calambres dolorosos durante un tiempo cuando tejia, pero puesto que era iletrada no se pudo identificar una historia de calambres asociados con la escritura.

El tiempo de escritura del paciente estaba limitado a 5 min y el dolor habia reaparecido, interfiriendo seriamente con su trabajo profesional. Le era necesario hacer pausas frecuentes durante el trabajo para aliviar el espasmo y el dolor asociado. Neurologia habia solicitado examenes para todos los posibles diagnosticos, y se llego al diagnostico del calambre del escribano por exclusion. La EMG revelo compromiso del extensor largo del pulgar, el flexor cubital del carpo y el flexor comun de los dedos. Neurologia le habia formulado multiples medicamentos pero sin lograr mejoria clinica. El paciente fue remitido a la clinica de dolor para una prueba con la toxina botulinica.

[FIGURA 1 OMITIR]

Se inyectaron 30 unidades de la toxina en los 3 musculos comprometidos, divididas en 10 dosis para cada musculo inyectadas en distintos puntos del vientre muscular. El tiempo de escritura aumento a 25 min al cabo de 2 semanas. Para lograr un mayor grado de mejoria se inyectaron 5 unidades adicionales de la toxina botulinica en cada musculo (un total de 15 unidades adicionales). El tiempo de escritura mejoro significativamente hasta una hora, sin observarse postura anormal de la mano. Posteriormente, durante las 2 semanas siguientes, el paciente refirio debilidad leve de los dedos al sujetar algo con fuerza, lo cual se atribuyo a una posible debilidad de flexor comun de los dedos. Con el seguimiento, esta debilidad desaparecio al cabo de un mes y se realizo una nueva inyeccion de la toxina 5 meses despues, con 10 unidades en 2 musculos y 7,5 unidades en el flexor comun de los dedos. La enfermedad entro en remision y el paciente no ha necesitado una nueva inyeccion desde hace 8 meses (fig. 2).

[FIGURA 2 OMITIR]

Discusion

Hay 7 tipos de toxina botulinica, y las formas A y B seutilizan para muchas indicaciones clinicas (7). Al parecer, su mecanismo de accion es debilitar o paralizar la capacidad proporcional de los musculos. Con el uso de dosis terapeuticas se produce una denervacion motora parcial del musculo. La accion inicial de la toxina botulinica es la disfuncion de las neuronas motoras alfa encargadas de estimular las fibras nerviosas. Tambien se ha determinado que reduce la inervacion a las neuronas motoras gama distribuidas en los husos musculares, interrumpiendo asi el arco reflejo y disminuyendo la actividad miotonica (8). La toxina botulinica no solamente afecta los musculos sino que tambien tiene actividad analgesica. Esto se confirma con su uso cada vez mas generalizado en diversas neuralgias (9,10). Por tanto, es probable que su funcion en el tratamiento de los pacientes con calambres refractarios del escribano sea bimodal: la actividad de relajar los musculos alivia el espasmo y la actividad analgesica reduce el dolor.

El calambre del escribano es una distonia focal asociada con una actividad especifica. Se ha reconocido que la fisiopatologia consiste en un fallo de la inhibicion reciproca. Normalmente, cuando un grupo de musculos se contrae, los musculos antagonistas se relajan por reflejo. La ausencia de la relajacion es la causa de la contraccion continua de los musculos y, por ende, del calambre. Esto podria atribuirse a una menor sensibilidad de la corteza sensorial a la propriocepcion y una mayor excitabilidad de la corteza motora (11). El grupo de los musculos comprometidos puede variar entre pacientes y, por tanto, tambien puede variar la postura anormal. En nuestros pacientes la postura anormal se limito unicamente a la mano en el primer caso y a la muneca en el segundo. La postura anormal y el compromiso muscular se pueden inferir a partir de los hallazgos clinicos sugeridos por Rivest et al. (6). Por consiguiente, la postura anormal puede ayudar a decidir cuales son los musculos afectados y la posibilidad de utilizar la toxina botulinica en esos musculos.

El calambre del escribano suele afectar mas comunmente a pacientes entre los 30 y los 50 anos de edad. Nuestra primera paciente tenia solamente 16 anos, lo cual es posible porque la enfermedad suele diagnosticarse en etapas tardias, y para cuando se llega al diagnostico definitivo los pacientes han recibido anos de terapia (12). Debido al compromiso aislado de la mano y puesto que practicamente no hay quejas entre los episodios, el diagnostico concluyente del calambre del escribano es dificil. En nuestros 2 pacientes pasaron entre 6 meses y un ano antes de diagnosticar el problema. Es preciso descartar un diagnostico diferencial de parkinsonismo, esclerosis multiple y enfermedad de Wilson (13). Podria solicitarse una resonancia magnetica para localizar cualquier causa anatomica de la distonia en caso de sospecha. La EMG no solamente ayuda a consolidar el diagnostico sino que tambien ayuda a decidir en que musculos inyectar la toxina botulinica. Los musculos comprometidos se pueden identificar clinicamente (tabla 1), y en esos casos podria omitirse la EMG de rutina (6). Los resultados de la EMG tambien pueden ser dificiles de interpretar en ocasiones porque el antebrazo tiene 23 grupos de musculos y si uno de los grupos muestra un aumento anormal del tono, podria ser que otro grupo aumente el tono para compensar la postura anormal de la mano, lo cual podria no reconocerse en la EMG (14).

El calambre del escribano es refractario a los medicamentos neurologicos utilizados comunmente (15), tal como sucedio con nuestros pacientes, quienes no mejoraron tras meses de tratamiento. La toxina botulinica no trata la causa central de la enfermedad pero si puede prevenir las manifestaciones perifericas, que son las mas incapacitantes para el paciente. Para cuando desaparece el efecto de la toxina, la enfermedad puede entrar en remision y no requerir mas terapia o inyecciones (6). Esto se evidencio en el hecho de que nuestro primer paciente ha permanecido asintomatico durante un ano despues de la ultima inyeccion.

La dosis de toxina botulinica tambien es un tema de preocupacion, considerando que Cohen et al. (16) han senalado que el efecto clinico ocurre a expensas de un cierto grado de debilidad muscular. Escogimos una dosis pequena de 10 unidades y esperamos 2 semanas para repetirla dosis en caso de que fuera necesario, considerando que el pico de la accion de la toxina ocurre hacia las 2 semanas (17) y no se espera que una inyeccion administrada despues de ese tiempo produzca debilidad adicional imprevista. El efecto de una sola inyeccion puede durar entre 6 semanas y 6 meses (18), y las inyecciones adicionales durante este periodo pueden tener un efecto aditivo para la debilidad; por tanto, sugerimos utilizar dosis bajas y titular hasta obtener el efecto clinico.

El uso de la toxina botulinica para el calambre del escribano se ha documentado en reportes de casos aislados. Con nuestro exito en el tratamiento de estos 2 casos nos gustaria resaltar la probabilidad de que se convierta, en un futuro, en un tratamiento establecido para este raro trastorno refractario.

Financiacion

Los autores declaran no tener financiacion externa.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningun conflicto de intereses.

http://dx.doi.org/10.1016/j.rca.2012.12.004

REFERENCIAS

1. Marsden CD, Sheehy MP. Writer's cramp. Trends Neurosci. 1990;13:148-53.

2. Sheehy MP, Marsden CD. Writers' cramp--a focal dystonia. Brain. 1982;105 Pt 3:461-80.

3. Rhoad RC, Stern PJ. Writer's cramp--a focal dystonia: etiology, diagnosis, and treatment. J Hand Surg Am. 1993;18:541-4.

4. Cordivari C, Lees AJ, Misra VP, Brown P. EMG-EMG coherence in writer's cramp. Mov Disord. 2002;17:1011-6.

5. Kristeva R, Chakarov V, Losch F, Hummel S, Popa T, Schulte-MontingJ. Electroencephalographic spectral power in writer's cramp patients: evidence for motor cortex malfunctioning during the cramp. Neuroimage. 2005;27:706-14.

6. Rivest J, Lees AJ, Marsden CD. Writer's cramp: treatment with botulinum toxin injections. Mov Disord. 1991;6:55-9.

7. Setler PE. Therapeutic use of botulinum toxins: background and history. Clin J Pain. 2002;18 Suppl 6:S119-24.

8. Freund B, Schwartz M. Temporal relationship of muscle weakness and pain reduction in subjects treated with botulinum toxin A. J Pain. 2003;4:159-65.

9. Linde M, Hagen K, Stovner LJ. Botulinum toxin treatment of secondary headaches and cranial neuralgias: a review of evidence. Acta Neurol Scand Suppl. 2011;191:50-5.

10. Wu C-J, Lian Y-J, Zheng Y-K, Zhang H-F, Chen Y, Xie N-C, et al. Botulinum toxin type A for the treatment of trigeminal neuralgia: results from a randomized, double-blind, placebo-controlled trial. Cephalalgia: An International Journal of Headache [Internet]. 2012 Apr 5 [consultado 14 May 2012]. Disponible en: http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/22492424

11. Weise D, Gentner R, Zeller D, Nagel A, Reinsberger C, Rumpf J-J, et al. Focal hand dystonia: lack of evidence for abnormality of motor representation at rest. Neurology. 2012;78:122-8.

12. Writer's Cramp. 2012 May 10 [consultado 14 May 2012]. Disponible en: http://emedicine.medscape.corn/article/1154398-overview#a 0199

13. Gordon NS. Focal dystonia, with special reference to writer's cramp. Int J Clin Pract. 2005;59:1088-90.

14. Jankovic J, Schwartz K. Botulinum toxin injections for cervical dystonia. Neurology. 1990;40:277-80.

15. Taira T, Harashima S, Hori T. Neurosurgical treatment for writer's cramp. Acta Neurochir Suppl. 2003;87:129-31.

16. Cohen LG, Hallett M, Geller BD, Hochberg F. Treatment of focal dystonias of the hand with botulinum toxin injections. J Neurol Neurosurg Psychiatr. 1989;52:355-63.

17. Panicker JN, Muthane UB. Botulinum toxins: pharmacology and its current therapeutic evidence for use. Neurol India. 2003;51:455-60.

18. Truong DD, Stenner A, Reichel G. Current clinical applications of botulinum toxin. Curr Pharm Des. 2009;15:3671-80.

Preet Mohinder Singh * y Anjan Trikha

Anestesiologo, All India Institute of Medical Sciences, Nueva Delhi, India

INFORMACION DEL ARTICULO

Historia del articulo:

Recibido el 9 de junio de 2012

Aceptado el 13 de diciembre de 2012

On-line el 4 de febrero de 2013

* Autor para correspondencia. Hostel 7, Room 48, All India Institute of Medical Sciences, New Delhi, India.

Correo electronico: Preetrajpal@gmail.com (P.M. Singh).
Tabla 1--Postura anormal de la mano y musculos recomendados para
inyectar la toxina botulinica

Postura de la mano                      Musculos recomendados para
                                        inyectar la toxina botulinica

Agarre fuerte del boligrafo con el      Flexor largo del pulgar
  pulgar y el indice                    Flexor comun de los dedos
El pulgar y el indice se extienden y    Extensor del indice
  se levanta el boligrafo               Extensor largo del pulgar
El indice y el pulgar se extienden y    Extensor del indice
  levantan el boligrafo, con            Extensor largo del pulgar
  extension ligera y desviacion         Extensor cubital del carpo
  cubital del carpo
Desviacion cubital y flexion del        Flexor cubital del carpo
  carpo
Agarre fuerte del boligrafo entre el    Flexor largo de pulgar
  pulgar y el indice,                   Flexor comun de los dedos
  enroscamiento de los ultimos          Flexor cubital del carpo
  2 dedos, desviacion cubital           Extensor cubital del carpo
  severa del carpo, flexion y
  abduccion del codo, elevacion
  del hombro
Enroscamiento del indice con            Flexor comun de los dedos
  flexion de la muneca                  Flexor cubital del carpo
                                        Flexor radial del carpo

Fuente: Adaptado de Rivest J, Lees AJ, Marsden CD. Writer's cramp:
treatment with botulinum toxin injections. Mov Disord. 1991; 6:55-9.
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Title Annotation:Reporte de caso
Author:Mohinder Singh, Preet; Trikha, Anjan
Publication:Revista Colombiana de Anestesiologia
Date:Apr 1, 2013
Words:3139
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