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Bulas y neumotorax espontaneo en anorexia nerviosa.

Bullae and spontaneous pneumothorax in anorexia nervosa

Introduccion

La anorexia nerviosa es un trastorno mental grave que afecta principalmente a mujeres jovenes, con pobre pronostico y una elevada mortalidad, la cual llega hasta el 25% segun diferentes estadisticas (1). Un estudio sueco reciente en el que se evaluaron retrospectivamente 6009 mujeres con al menos una admision hospitalaria por anorexia nerviosa durante un periodo de 30 anos, concluyo que las mujeres con anorexia nerviosa tienen un riesgo de morir seis veces mas alto que la poblacion general de la misma edad y genero (2). Las causas de muerte por anorexia abarcan tanto el suicidio, como un gran numero de complicaciones medicas que llegan a involucrar casi todos los organos y sistemas y que pueden ser resultado de la inanicion o directamente de las conductas purgativas y atracones (ingesta, en un corto periodo de tiempo, de una cantidad de comida definitivamente superior a la que la mayoria de las personas podria consumir en el mismo tiempo y bajo circunstancias similares) (3) observados en un gran numero de estas pacientes.

Dentro de las complicaciones medicas mas mencionadas en la literatura se encuentran las cardiovasculares (arritmias cardiacas, hipotension, bradicardia) endocrinas y metabolicas (alteraciones hidroelectroliticas, acidosis y alcalosis metabolica, disminucion en la produccion de hormonas tiroideas, avitaminosis, osteoporosis), gastrointestinales (esofagitis, sindrome de Mallory-Weiss, ruptura gastrica y esofagica), inmunologicas (infecciones) y hematologicas (pancitopenia), entre otras (4, 5).

Respecto de las afecciones a nivel pulmonar relacionadas con anorexia, existe muy poca evidencia e informacion publicada. En el presente articulo se describe un caso de bulas pulmonares y neumotorax a tension en una paciente con anorexia nerviosa y se hace una breve revision sobre los pocos casos similares publicados. Ademas se discute la posible fisiopatologia de esta complicacion medica.

Presentacion del caso

Se trata de una adolescente de 17 anos de edad, estudiante, quien vive con sus padres. Fue traida al servicio de urgencias de la Clinica Universidad de La Sabana por presentar un cuadro de una semana de evolucion de disnea, dolor en region dorsal, tos seca ocasional, astenia y adinamia. Referia ademas amenorrea de siete meses de evolucion.

Sus signos vitales eran frecuencia cardiaca de 76 latidos por minuto, 90/50 mmHg de tension arterial, frecuencia respiratoria de 16 por minuto y una saturacion de oxigeno por oximetria de pulso de 90% respirando al aire ambiente. Su peso era de 28.5 Kg y su talla 1.58 m con un indice de masa corporal (IMC) de 11.4 Kg/[m.sup.2]. Al examen fisico se encontro hipertimpanismo y disminucion de los ruidos respiratorios en hemitorax izquierdo y varios signos de desnutricion tales como caquexia, alopecia y lanugo en piel de la region dorsal. Los estudios de laboratorio al ingreso mostraron hipoglicemia y leucopenia. En la Tabla 1 se resumen los valores de los resultados de laboratorio realizados durante la estancia hospitalaria.

A su ingreso traia una radiografia de torax solicitada por un medico particular en la que se observaba un neumotorax izquierdo que comprometia el 60% del campo pulmonar. Una segunda radiografia de torax (Figura 1) confirmo el diagnostico de neumotorax y la paciente fue llevada a cirugia para realizacion de toracostomia a drenaje cerrado, previa correccion de sus cifras de glicemia. Una tomografia axial computarizada (TAC) de torax tomada al dia siguiente del procedimiento quirurgico revelo reexpansion completa del pulmon con una minima camara de neumotorax anterior y la presencia de dos bulas en el apice pulmonar izquierdo.

[FIGURA 1 OMITIR]

Luego de resolver la urgencia medica se amplio la anamnesis psiquiatrica hallando un cuadro clinico de un ano y medio de evolucion de perdida progresiva y voluntaria de 20 Kg de peso con conductas alimentarias restrictivas y realizacion de actividad fisica en el gimnasio entre 45 minutos y dos horas diarias. Estas conductas habian sido motivadas inicialmente por preocupaciones excesivas respecto a sintomas gastrointestinales y relacion entre sus habitos alimenticios y la aparicion de un cuadro de migrana leve desde hacia un par de anos. Sin embargo, hacia aproximadamente un ano habia aparecido un exagerado perfeccionismo respecto su imagen corporal llegando a originarse una autentica pondofobia (temor a ganar de peso). La paciente siempre nego autoprovocarse episodios de vomito, uso de laxantes u otras conductas purgativas. No tenia antecedentes patologicos, quirurgicos ni toxicos ni alergicos de ningun tipo. Habia sido tratada por un psicologo y un medico general particular con fluoxetina 20 mg/dia por diagnostico de anorexia desde hacia tres meses y no habia recibido atencion psiquiatrica hasta el momento.

Al examen mental se encontro una paciente alerta, orientada, con actitud reservada y por momentos hostil, con tendencia a minimizar su situacion general de salud. Afecto constrenido de tono irritable, pensamiento de curso normal, con distorsion de su imagen corporal y pondofobia, sin alteraciones sensoperceptivas, juicio de realidad debilitado y nula introspeccion.

En posteriores evaluaciones psiquiatricas se pusieron en evidencia patrones cognitivos y de comportamiento compatibles con rasgos acentuados de personalidad obsesiva. Se realizaron varias sesiones de psicoeducacion a los padres quienes siempre se mostraron preocupados por la condicion medica de su hija, pero daba la impresion que no captaban la gravedad del diagnostico psiquiatrico y la necesidad de un tratamiento en esta area. La dinamica familiar estaba caracterizada por una importante pauta de sobreproteccion y complacencia por parte de los padres hacia su hija, la cual se puso en evidencia en actitudes como excesiva permisividad con las alteraciones en la conducta alimentaria de su hija, no permitir la administracion de ciertos medicamentos que ella no aceptaba o no dejarle tomar los signos vitales por parte de las enfermeras en la noche para no despertarla.

A los cinco dias posteriores al ingreso, le fue retirado el tubo de toracostomia por evolucion adecuada y se continuo terapia respiratoria, oxigeno suplementario y un cuidadoso proceso de reposicion nutricional, asi como tratamiento conductual para manejo de los habitos alimentarios e intervencion psicoterapeutica familiar. Se formulo olanzapina a una dosis de 5 mg/noche; sin embargo, no fue posible su administracion, ya que los padres no consintieron dicho tratamiento.

Al dia 13 de hospitalizacion se tomo una tomografia axial computarizada (TAC) de torax de control, la cual evidencio un nuevo neumotorax izquierdo de 50% con importante grado de atelectasia y leve desviacion de linea media hacia el lado derecho, asi como las bulas apicales ya descritas (Figura 2). La paciente fue llevada nuevamente a toracotomia cerrada izquierda y posteriormente a lobectomia segmentaria y escision de la pleura parietal por toracoscopia. Las placas de torax posteriores de control mostraron una adecuada reexpansion pulmonar.

[FIGURA 2 OMITIR]

La paciente mostro una adecuada evolucion medica y mejoria progresiva en sus habitos alimenticios, exhibiendo un aumento de peso lento pero progresivo. Finalmente, al dia 30 de hospitalizacion, con ganancia de tan solo 2 Kg de peso respecto al ingreso y un IMC de 12.2 Kg/[m.sup.2], los padres solicitaron su salida.

Revision de la literatura y discusion

Este es uno de los pocos casos reportados de aparicion espontanea de bulas pulmonares y neumotorax en una paciente con anorexia nerviosa. Al hacer una busqueda en la literatura se encuentran muy pocos reportes de asociacion entre neumotorax y esta patologia psiquiatrica, aunque no sucede lo mismo para la asociacion entre esta ultima y neumomediastino, para la cual ya existen alrededor de 24 casos reportados (6, 7).

Se realizo una busqueda de la literatura publicada en PUBMED durante los ultimos 20 anos con los siguientes terminos: (<<Anorexia Nervosa>>[Mesh]) AND <<Pneumothorax>>[Mesh]), (<<Anorexia Nervosa>> [Mesh] AND (<<blister>>[MeSH Terms] OR <<blister>>[All Fields] OR <<bulla>>[All Fields]), y (<<Anorexia Nervosa>> [Mesh] AND <<Emphysema>>[Mesh]). Ademas, se hizo una segunda pesquisa en EMBASE con los mismos terminos. En total se encontraron solamente nueve casos publicados: en siete de ellos se presento neumotorax, en uno bulas, bronquiectasias y enfisema; y en otro solamente enfisema asociado a anorexia. En la Tabla 2 se resumen los datos mas relevantes de dichos reportes de caso.

De los siete casos reportados de neumotorax, en solo uno de ellos se identifico una causa clara y directa, que fue ruptura gastrica y diafragmatica (8). En tres de ellos se sospecho que fuese secundario a una lesion traumatica (conducta autolitica, iatrogenia, acupuntura). Sin embargo, no quedo completamente clara la relacion causa- efecto (9-11). En los restantes tres casos de neumotorax, asi como en el caso de bulas, bronquiectasias y enfisema, y en el caso de enfisema aislado, no se lograron establecer los mecanismos fisiopatologicos directos que llevaron a la aparicion de estas entidades pulmonares en pacientes con anorexia. No obstante, la mayoria de autores de estos reportes de caso coinciden en plantear que la malnutricion grave y prolongada de las pacientes con anorexia nerviosa llevaria a una mayor propension a enfisema, que produciria una debilidad de la arquitectura alveolar que haria que el parenquima pulmonar de estos pacientes es mas propenso a la injuria (aumento de la presion intratoracica por vomito, tos u otras maniobras de Valsalva) y que las paredes alveolares se rompan, generando bulas y/o neumotorax (12-16).

Estas postulaciones se basan en publicaciones previas realizadas en humanos y animales que relacionan la desnutricion con enfisema y otras alteraciones pulmonares. Estudios realizados en ratas han demostrado que la inanicion produce cambios mecanicos y morfologicos en los pulmones similares a los observados en pacientes con enfisema, tales como disminucion de la superficie alveolar, baja en los contenidos de proteinas e hidroxiprolina en el parenquima pulmonar, destruccion de las paredes alveolares, acortamiento de las fibras elasticas y aumento del tamano y cantidad de los poros intraalveolares (17, 18).

Segun Pieters y colaboradores, las pacientes con anorexia nerviosa progresan hacia una disminucion de la fuerza de los musculos respiratorios, con aumento del volumen residual y bajos valores en el coeficiente de difusion, aunque este ultimo no fue estadisticamente significativo (19). Adicionalmente, Coxson y colaboradores obtuvieron imagenes radiologicas por TAC de torax en 21 pacientes con anorexia nerviosa que fueron compatibles con enfisema, que no se evidenciaron en el grupo control de 16 mujeres normales (20).

En una revision reciente de los casos publicados sobre neumomediastino, se propone el mismo mecanismo fisiopatologico que el mencionado para los casos de neumotorax: un aumento de la presion intratoracica por maniobras como el vomito vigoroso autoinducido, produciria por si solo la ruptura de las paredes alveolares que desencadenaria en neumomediastino, aunque solo 8% de los casos tenian historia de vomito (6). Por tanto, es probable que ambas condiciones, en pacientes con anorexia, sean producidos por la misma via: el debilitamiento de la arquitectura alveolar, que predispondria a que ante cualquier aumento de la presion intratoracica por tos, estornudo, vomito, u otras maniobras de Valsalva, se rompan las paredes alveolares y, dependiendo del sitio anatomico de la ruptura, resulte en neumomediastino o neumotorax.

La paciente de nuestro caso cumple con los criterios para anorexia nerviosa y carece de antecedentes patologicos, toxicos o familiares de importancia. Ademas, no se encontro en ella evidencia de lesiones traumaticas ni episodios de vomito autoinducido. Este seria un nuevo reporte que estaria a favor de la hipotesis del debilitamiento de la arquitectura alveolar ocasionado por desnutricion en pacientes con anorexia nerviosa.

Conclusiones

El neumotorax espontaneo y las bulas pulmonares son entidades que pueden presentarse en pacientes con anorexia nerviosa. Es necesario estar atentos ante la aparicion de sintomas respiratorios en estos pacientes y realizar una radiografia de torax como parte de su pesquisa medica. Los mecanismos fisiopatologicos exactos por los cuales aparecen casos de neumotorax y neumomediastino en pacientes con anorexia, asi como el vinculo desnutricion-enfisemabulas-neumotorax estan aun en estudio.

Agradecimientos

Al Departamento Medico de la Clinica Universidad de La Sabana, por la colaboracion en el tratamiento y evolucion de la paciente y por facilitarnos los datos de la historia clinica. Al Grupo de Soporte Nutricional y Metabolismo de la Clinica Universidad de La Sabana, sin el cual no hubiera sido posible la buena evolucion de la paciente. A la Universidad Nacional de Colombia representada por el Dr. Jorge Rodriguez Losada.

Declaracion de fuentes de financiacion y posibles conflictos de interes

Los medicos autores de este articulo realizan esta presentacion como parte de su trabajo en la Clinica Universidad de La Sabana.

Ninguno de los autores tiene conflicto de intereses respecto a este articulo.

Referencias

(1.) Steinhausen HC. The outcome of anorexia nervosa in the 20th century. Am J Psychiatry 2002; 159: 1284-93.

(2.) Papadopoulos FC, Ekbom A, Brandt L, Ekselius L. Excess mortality, causes of death and prognostic factors in anorexia nervosa. Br J Psychiatry 2009; 194: 10-7.

(3.) CBP Psicologos [Internet]. Atracon. Disponible en http://www.cbp-psicologos. com/atracon-trastorno-por-atracon.htm. Consultado el 9 de octubre de 2014.

(4.) Treatment of patients with eating disorders, third edition. American Psychiatric Association. Am J Psychiatry 2006; 163: 4-54.

(5.) Rome ES, Ammerman S. Medical complications of eating disorders: an update. J Adolesc Health 2003; 33: 418-26.

(6.) Hochlehnert A, Lowe B, Bludau HB, Borst M, Zipfel S, Herzog W. Spontaneous pneumomediastinum in anorexia nervosa: a case report and review of the literature on pneumomediastinum and pneumothorax. Eur Eat Disord Rev 2010; 18: 107-15.

(7.) Filosso PL, Garabello D, Lyberis P, Ruffini E, Oliaro A. Spontaneous pneumomediastinum: a rare complication of anorexia nervosa. J Thorac Cardiovasc Surg 2010; 139: e79-80.

(8.) Morse JL, Safdar B. Acute tension pneumothorax and tension pneumoperitoneum in a patient with anorexia nervosa. J Emerg Med 2010; 38: e13-6.

(9.) Danzer G, Mulzer J, Weber G, Lembke A, Kocalevent R, Klapp BF. Advanced anorexia nervosa, associated with pneumomediastinum, pneumothorax, and soft-tissue emphysema without esophageal lesion. Int J Eat Disord 2005; 38: 281-4.

(10.) Biffl WL, Narayanan V, Gaudiani JL, Mehler PS. The management of pneumothorax in patients with anorexia nervosa: A case report and review of the literature. Patient Saf Surg 2010; 4: 1.

(11.) Huet R, Renard E, Blotman MJ, Jaffiol C. [Unrecognized pneumothorax after acupuncture in a female patient with anorexia nervosa]. Presse Med 1990; 19: 1415.

(12.) Cook VJ, Coxson HO, Mason AG, Bai TR. Bullae, bronchiectasis and nutritional emphysema in severe anorexia nervosa. Can Respir J 2001; 8: 361-5.

(13.) Corless JA, Delaney JC, Page RD. Simultaneous bilateral spontaneous pneumothoraces in a young woman with anorexia nervosa. Int J Eat Disord 2001; 30: 110-2.

(14.) Adson DE, Crow SJ, Mitchell JE. Spontaneous pneumothorax in anorexia nervosa. Psychosomatics 1998; 39: 162-4.

(15.) Sheu CC, Tsai JR, Chong IW, Hwang JJ. Nutritional emphysema. Intern Med J 2007; 37: 578-9.

(16.) Motohashi Y, Yamada S, Tomioka S, Kajihara A, Fueki R. [Anorexia nervosa with spontaneous pneumothorax]. Horumon To Rinsho 1983; 31: 857-60.

(17.) Sahebjami H, Wirman JA. Emphysema-like changes in the lungs of starved rats. Am Rev Respir Dis 1981; 124: 619-24.

(18.) Sahebjami H, Domino M. Effects of starvation and refeeding on elastase-induced emphysema. J Appl Physiol 1989; 66: 2611-6.

(19.) Pieters T, Boland B, Beguin C, et al. Lung function study and diffusion capacity in anorexia nervosa. J Intern Med 2000; 248: 137-42.

(20.) Coxson HO, Chan IH, Mayo JR, Hlynsky J, Nakano Y, Birmingham CL. Early emphysema in patients with anorexia nervosa. Am J Respir Crit Care Med 2004; 170: 748-52.

DIANA MARCELA PENA, JORGE RODRIGUEZ, WALTER VILLALOBOS * BOGOTA, D.C. (COLOMBIA)

Dra. Diana Marcela Pena Solano: Psiquiatra y Profesora Clinica Psiquiatria, Clinica Universidad de La Sabana; Dr. Jorge Rodriguez Losada: Psiquiatra y Profesor Asociado Psiquiatria, Universidad Nacional de Colombia; Dr. Walter Villalobos Monsalve: PhD: Internista, Profesor Clinico, Clinica Universidad de La Sabana. Bogota, D.C. (Colombia).

Correspondencia: Dr. Walter Villalobos Monsalve. Bogota, D.C. (Colombia).

E-mail: waltervm@clinicaunisabana.edu.co

Recibido: 3/Xn/2013 Aceptado: 25/IX/2014
Tabla 1. Laboratorios.

Paraclinico             Resultado     Valor de referencia

Glicemia                37 mg/dL            74-106
TGO                      38 UI/L             0-32
TGP                      53 UI/L             0-33
Leucocitos               3170/mL           5100-9700
Neutrofilos              1100/mL           1450-6500
Plaquetas               232000/mL        150000-450000
Hemoglobina              16 g/dL            12-15.5
Bilirrubina Total      0.59 mg/dL            0-0.3
Bilirrubina Directa    0.13 mg/dL           0.15-1
Fosfatasa Alcalina      42.2 UI/L           35-105
PT                      16.5 seg.            13.7
PTT                     29.3 seg.             32
Potasio                 4.0 mEq/L           3.3-5-1
Sodio                   140 mEq/L           133-145
Cloro                   98 mEq/L            97-108
Calcio ionico          1.14 mmol/L         1.16-1.32
Acido folico           9.22 ng/mL           5-27.2
Vitamina B12           293.6 pg/mL          182-820
Albumina                4.6 g/dL            3.2-4.5
Globulina               1.9 g/dL            2.6-3.9
Proteinas totales       6.5 g/dL            6.6-8.7
Creatinina             1.01 mg/dL          0.51-0.95
Nitrogeno ureico       15.6 mg/dL           Jun-20
Fosforo                2.16 mg/dL           2.7-4.9
Magnesio               1.77 mg/dL          1.59-2.2
TSH                    5.79 UI/mL          0.51-4.3
T4 libre               0.94 ng/dL          0.98-1.63
FSH                    0.70 mU/mL          3.5-12.5
LH                     0.11 mU/mL          2.4-12.6
PTH                    24.4 pg/mL            15-65
Colesterol total        197 mg/dL            0-200
Trigliceridos           150 mg/dL           0-200 L
ELISA VIH             0.17 Negativo           <1
Testosterona libre     0.24 pg/mL        0.6-3.1 pg/mL

TGO aminotransferasa glutamico oxalacetica; TGP aspartato
aminotransferasa; mg miligramos; g gramos; L litro; dL
decilitro; mL mililitro; UI unidades internacionales; s
segundos; mEq miliequivalentes; mmol; milimoles; ng nanogramos;
pg picogramos; PT tiempo de protrombina; PTT tiempo parcial
de tromboplastina

Tabla 2. Datos mas relevantes de los reportes de casos publicados.

Caso/Ano              Edad       Descripcion       Etiopatogenia
                  (anos)/IMCS                      propuesta
                  ([parrafo])

1. Morse JL,           18        Neumoperitoneo    Ruptura
Safdar B. 2007    No descrito    y neumotorax      gastrica y
                                 derecho a         diafragmatica.
                                 tension           Dilatacion y
                                                   posterior
                                                   necrosis
                                                   gastrica.

2. Danzer G,           20        Neumotorax        Posible
Mulzer J. 2005        12.4       izquierdo         conducta
                                 apical,           autolitica. No
                                 neumomediastino   fue comprobada
                                 y enfisema de     esta hipotesis.
                                 tejidos blandos   Ausencia de
                                                   lesion
                                                   esofagica o de
                                                   otras
                                                   estructuras.

3. Cook VJ,            34        Bulas,            Posible
Coxson HO. 2001       10.0       bronquiectasias   afeccion del
                                 y enfisema        parenquima
                                 nutricional.      pulmonar debido
                                 Colonizacion      a la
                                 por pseudomona.   desnutricion

4. Biffl WL,           26        Neumotorax        Posiblemente
Narayanan V.          10.3       derecho           iatrogenico por
2010                             recurrente        colocacion de
                                                   cateter
                                                   yugular.
                                                   Sospecha de
                                                   alteracion
                                                   pre-existente
                                                   del parenquima
                                                   pulmonar por
                                                   desnutricion.

5. Corless JA,         18        Neumotorax        Posible
Delaney JC.           15.2       espontaneo        Debilitamiento
2001                             bilateral         de la
                                 simultaneo        arquitectura
                                                   alveolar por
                                                   malnutricion

6. Adson DE,           28        Neumotorax        Inconclusa.
Crow SJ. 1998         16.9       izquierdo         Paciente con
                                 espontaneo        ante- cedente
                                                   de tabaquismo.

7. Sheu CC,            18        Enfisema          Debilitamiento
Tsai JR. 2006         16.2                         del parenquima
                                                   pulmonar y de
                                                   los musculos
                                                   respiratorios
                                                   por
                                                   malnutricion.
                                                   "enfisema
                                                   nutricional".

8. Huet R,             13        Neumotorax        12 dias despues
Renard E. 2000        13.6       derecho           de acupuntura
                                                   en region
                                                   toracica.
                                                   Comorbilidad
                                                   con Diabetes
                                                   Mellitus.

9. Motohashi Y,       Sin        Neumotorax        Articulo en
Yamada S. 1983    informacion    espontaneo        Japones. No se
                                                   encontro
                                                   abstract ni
                                                   texto
                                                   disponible en
                                                   la Web.

Caso/Ano          Evolucion         Tratamiento

1. Morse JL,      Falla             Toracentesis,
Safdar B. 2007    multiorganica.    toracostomia y
                  Egreso a los 2    laparoscopia
                  meses luego de
                  varias cirugias
                  y
                  complicaciones.

2. Danzer G,      Mejoria           No reportado
Mulzer J. 2005    completa una
                  semana despues.

3. Cook VJ,       Colonizacion      Antibioticoterapia
Coxson HO. 2001   por pseudomona

4. Biffl WL,      Fistula pleural   Toracostomia y
Narayanan V.      prolongada.       pleurodesis
2010              Reaparicion del
                  neumotorax una
                  semana despues
                  y aparicion de
                  neumotorax
                  espontaneo
                  contralateral.

5. Corless JA,    Fistula pleural   Toracostomia y
Delaney JC.       prolongada en     pleurectomia bilateral
2001              el lado
                  izquierdo.
                  Total
                  recuperacion
                  luego de
                  pleurectomia

6. Adson DE,      Recuperacion      Toracostomia
Crow SJ. 1998     completa luego
                  de una semana

7. Sheu CC,       Falla             Ventilacion mecanica
Tsai JR. 2006     ventilatoria.
                  Posterior
                  mejoria

8. Huet R,        Sin informacion   Oxigenoterapia y
Renard E. 2000                      observacion

9. Motohashi Y,   Sin informacion   Sin informacion
Yamada S. 1983

([parrafo]) IMC: indice de masa corporal expresado
en peso en kilogramos/(talla en metros) (2)
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Title Annotation:Presentacion de Casos
Author:Marcela Pena, Diana; Rodriguez, Jorge; Villalobos, Walter
Publication:Acta Medica Colombiana
Article Type:Report
Date:Jul 1, 2014
Words:3634
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