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Anterior cervical arachnoid cyst in pediatric age/quiste aracnoidal cervical anterior en edad pediatrica.

Introduccion

Los quistes aracnoidales espinales son lesiones poco comunes en la poblacion pediatrica (4,6) y pueden localizarse en el compartimento extradural o intradural (2,3). La mayor parte de ellos, se ubican en los segmentos dorsales. No existe claridad respecto a su patogenia pero ocurren por alteracion de las trabeculas aracnoidales. Se han asociado a defectos del tubo neural. Clinicamente, se presentan con un sindrome medular que puede empeorar con cambios posturales (9). El tratamiento quirurgico esta indicado en presencia de sintomas neurologicos secundarios a la compresion medular (3,1,6) siendo la via posterior la mas usada (5). El proposito es la reseccion total o fenestracion del quiste para comunicarlo con el espacio subaracnoideo (7) En pacientes operados, el pronostico es favorable, sobre todo en ninos con cuadros de corta evolucion. Se presentan 2 casos pediatricos con quistes aracnoidal intradural cervicales anteriores, que constituyen la presentacion mas infrecuente de esta patologia, la tecnica quirurgica utilizada y una modificacion de la misma para evitar la herniacion transdural durante el abordaje por via posterior.

Caso 1

Paciente de sexo masculino de 4 anos, recien nacido de termino, con antecedente de mielomeningocele operado e hidrocefalia derivada dentro del primer mes de vida con un recambio valvular por disfuncion mecanica a los 11 meses de vida. Permanece estable con paresia en extremidad inferior izquierda, sin compromiso esfinteriano. Es ingresado por cuadro progresivo de 2 semanas con dolor lumbar y paraparesia de rapida progresion, asociado a compromiso esfinteriano, sin deficit sensitivo. Neurologicamente presenta paraparesia M4 e IRM que muestra medula anclada por lo que se realiza desanclaje. Durante el post-operatorio inmediato, cursa polirradiculopatia motora pura, manifiesta por paraparesia flaccida progresiva, confirmada con EMG, la que inicialmente se atribuye a etiologia inflamatoria. Dentro de la primera semana cursa con componente espastico, por lo que se realiza estudio con IRM de columna cervico dorsal, el que revela extenso quiste aracnoidal anterior desde C3 hasta T1, con mielopatia compresiva secundaria (Figura 1 A).

Se realiza laminotomia cervico dorsal bilateral y rechazo de colgajo hacia cefalico. Se observa duramadre tensa. Se realiza durotomia lineal con inmediata herniacion medular a traves de la durotomia, requiriendo puncion transmedular para evacuar parte del quiste tras maniobras frustras de reduccion, logrando relajar la medula. Finalmente se logra disecar y derivar quiste al espacio subaracnoideo mediante sonda no. 20. Evoluciona estacionariamente desde el punto de vista clinico, manteniendo paraparesia M1. IRM tardio muestra reduccion, pero no desaparicion de la lesion quistica (Figura 1 B).

Caso 2

Paciente de sexo masculino de 1 ano 4 meses, recien nacido de termino, parto por cesarea electiva, sin antecedentes morbidos. Presenta cuadro progresivo de 2 semanas de evolucion que inicia con perdida de fuerza en extremidad superior derecha, extremidad superior izquierda y finalmente en ambas extremidades inferiores, dificultando la bipedestacion. Estudio inicial con TC de columna cervical por sospecha de lesion traumatica resulta negativo, motivo por el cual se traslada a nuestro centro. Ingresa con tetraparesia M2 y M3 de extremidades superiores derecha y e izquierda respectivamente y M4 de extremidades inferiores. Estudio con IRM de columna cervical, revela quiste aracnoidal primario cervical anterior con importante rechazo y compresion medular hacia posterior (Figura 2 A y B).

Se realiza laminotomia C2-C4 izquierda y melladura de laminas C2-C4 a derecha para rechazo de espinosas en la misma direccion y evitar inestabilidad del complejo posterior post-quirurgico.

Identificacion de duramadre de aspecto tenso. Puncion del quiste bajo vision de ecografia intraoperatoria (Figura 2 C) con obtencion de cerca de 1 cc de liquido. Una vez que se observa duramadre relejada se procede a durotomia, seccion de ligamentos dentados y rechazo lateral de la medula para identificacion de quiste y vaciamiento. Posteriormente reseccion subtotal de su capsula abordando ambos bordes laterales. Se realiza durorrafia y sellado con Beriplast al lecho finamente se reposicionan y fijan espinosas hacia izquierda. Evolucion clinica favorable con recuperacion de fuerza a M4 de extremidad superior derecha y M4+ de las demas extremidades en aproximadamente una semana. IRM con evacuacion satisfactoria de quiste y desaparicion de la compresion medular (Figura 2 D).

Discusion

Los quistes aracnoidales espinales son lesiones poco comunes, especialmente en la poblacion pediatrica (4,6) y pueden localizarse en el compartimento extradural o en el intradural, siendo esta ultima ubicacion rara (2,3). De esta manera, una clasificacion intenta agruparlos en 3 tipos: Tipo 1, es el quiste meningeo extradural, Tipo 2, quiste meningeo extradural con fibras de raiz nerviosa y Tipo 3 quiste intradural (15). Los quistes intradurales, se localizan generalmente en posicion posterior a la medula y en los segmentos dorsales (80%) (9). Respecto a su patogenia, esta es poco clara y parecen resultar de una alteracion de las trabeculas aracnoidales (9). Se describen en relacion a traumas o aracnoiditis, no obstante, la mayoria son idiopaticos y/o congenitos, siendo asociados a defectos del tubo neural (4,6), en 7 de 11 casos de un estudio (11). Agnoli y colaboradores, propusieron la presencia de una distribucion patologica de trabeculas aracnoidales que lleva a la formacion de un diverticulo. Las trabeculas posteriormente degeneran y aumenta la presion dentro del quiste debido a la trasudacion y relleno del quiste por efecto oncotico (12). Ademas, se propuso una comunicacion al espacio subaracnoideo, con crecimiento, secundario a un efecto valvular (13). En 16 casos pediatricos menores de 15 anos, incluso los nuestros, la mayoria fue idiopaticos, 2 tenian antecedentes traumaticos y 4 tenian el antecedente de mielnomeningocele operado, 2 de ellos, ademas con Chiari tipo II operado (Tabla 1).

No hay claro predominio por sexo, pero parece haber predominio en el sexo masculino en proporcion que alcanza 4:1 (1). La manifestacion clinica mas comun es el dolor, seguido de hipostesia, disfuncion urinaria y debilidad. A menudo los sintomas empeoran con los cambios posturales. Esto puede deberse al hecho de que la mayoria de estos quistes, en realidad son diverticulos que se comunican con el espacio subaracnoideo, llenandose intermitentemente con LCR (9). La IRM es el metodo diagnostico de eleccion y permite evaluar talla, extension y naturaleza de la lesion (9).

Se ha propuesto manejo conservador de quistes, anteriores o posteriores, que no demuestren signos de incremento de presion intraespinal o focalidad neurologica dada la morbilidad asociada a la cirugia. Existen autores que proponen manejo quirurgico en quistes anteriores asintomaticos ante la posibilidad de isquemia medular (1). El tratamiento quirurgico es necesario ante deterioro neurologico secundario a compresion medular (3,1,6). Las opciones incluyen abordaje directo del quiste por via anterior, fenestracion, derivacion del quiste y combinacion (16).

En la mayoria de los quistes se elige la via posterior mediante laminectomia o laminoplastia, no obstante, hoy en dia, se prefiere la laminoplastia en bloque para evitar la cifosis post quirurgica, complicacion que es mas frecuente en la poblacion pediatrica (5). En la reseccion total del quiste, no obstante, en quistes con posicion anterior, en el abordaje posterior no siempre es posible la reseccion total sin manipulacion de la medula con el consiguiente riesgo de injuria secundaria (2,19). Por este motivo, tambien se propone el abordaje cervical anterior, con corporectomia total o parcial para acceder al quiste y posterior fusion (7). No obstante, en este caso se eligio el abordaje posterior con el proposito de evitar dano definitivo sobre la matriz de crecimiento de uno o mas cuerpos vertebrales.

El tratamiento de eleccion, es la escision completa del quiste, pero esta puede ser limitada cuando se presentan cicatrices, adherencias o en posiciones anteriores (1). En estos casos la fenestracion amplia para comunicar al espacio subaracnoideo es la modalidad de eleccion. En algunos casos, se aplica derivacion de otra cavidad (peritoneo, atrio, etc), por ejemplo, en recidivas tras agresiva escision o fenestracion (1). Respecto a la cirugia abierta, se ha descrito con relativa frecuencia la herniacion medular a traves de la durotomia, generada por el efecto compresivo del quiste (1,3,5). Para evitar la posibilidad de dano adicional sobre el tejido nervioso por esta causa, en el segundo caso presentado, se realizo una puncion lateral del quiste, disminuyendo asi la tension del mismo sobre la medula espinal. El pronostico, en general, es excelente aun en pacientes con larga evolucion de los sintomas o presencia de atrofia o adelgazamiento medular en la cirugia (17).

El pronostico en la mayoria de los casos es favorable, recuperacion rapida de funciones neurologicas. El revisar casos de quistes cervicales anteriores, el deficit motor y sensitivo resuelve casi universalmente, en contraste con pacientes adultos en que el componente sistemico es mas refractario (4). En una serie de 21 casos adultos, practicamente en 80-100%, resolvio el trastorno esfinteriano y la perdida de fuerza, mientras que el dolor neuropatico y el entumecimiento resolvio en 33-44% (18).

Recibido: 02 de agosto de 2016

Aceptado: 09 de agosto de 2016

Bibliografia

(1.) Jain F, Kaisorn L, Chaichana L, Matthew J, McGirt J, Jallo GI. Neonatal anterior cerivical arachnoid cyst: a case report and review of the literature. Childs Nerv Syst (2008) 24: 965-970.

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Andres Horlacher Kunstmann [1], Carlos Bennett Colomer [1], Manuel Gonzalez Villegas [1], Julio Garcia Molina [1], Ivan Jaque Bravo [1].

[1] Servicio de Neurocirugia, Hospital Carlos van Buren, Valparaiso, Chile.

Correspondencia a:

Manuel Gonzalez Villegas

Avenida Viana 1255, departamento 2408, Vina del Mar Telefono: 32 2120891

manueljn84@gmail.com

Caption: Figura 1.

Caption: Figura 2.
Tabla 1. Quistes aracnoidales espinales anteriores

Reporte               Edad     Etiologia probable

Palmer, 197418        3, M     Idiopatico

Rabb, 19927           2, F     Post-quirurgico (MMC)

Jean et al, 199819    14, F    MMC op, Chiari II operado

                      9, M     MMC op, Chiari II operado

                      15, M    Idiopatico

Lee, 20016            9, M     Idiopatico

                      9, M     Idiopatico

Muthukumar, 200419    4, M     Traumatico

                      14, F    Traumatico

Jain, 20081           1 m, F   MMC operado, Chiari II

Gezici, 20084         2,5, M   Idiopatico

Campos, 200811        5,F      Idiopatica

Anan, 20102           5,F      Idiopatico

Mohindra, 201020      6, M     Idiopatico

Rahimizadeh, 201311   2,F      Idiopatico

Caso 3, 2012          4, M     MMC operado, Chiari II

Caso 2, 2014          1, M     Idiopatico

Reporte               Sintoma                             Ubicacion

Palmer, 197418        Falla respiratoria                  C2-C4

Rabb, 19927           Tetraplejia                         C6-C7

Jean et al, 199819    Cefalea cronica, vertigo            UCM-C6

                      Cervicalgia, mareos, tetraplejia    BR-C5

                      Tetraparesia espastica              C2-C3

Lee, 20016            Tetraplejia espastica               C5-T1

                      Tetraplejia espastica               C5-T1

Muthukumar, 200419    Tetraparesia                        C3-C4

                      Tetraparesia                        C6-C7

Jain, 20081           Diplejia, vejiga neurogenica        C2-TI

Gezici, 20084         Tetraparesia                        UCM-C7

Campos, 200811        Cuadriplejia, falla ventilatoria    C1-C3

Anan, 20102           Cervicalgia                         C6-C7

Mohindra, 201020      Tetraparesia espastica              C4-C6

Rahimizadeh, 201311   Torticoli, mono-paresia             C5-C6

Caso 3, 2012          Paraparesia                         C3-T1

Caso 2, 2014          Tetraparesia                        C1-C3

Reporte               Cirugia                             Resultado

Palmer, 197418        Laminectomia, aspiracion repetida   Fallece
                      con aguja fina

Rabb, 19927           Fenestracion, derivacion            Mejoria
                      cisto-pleural

Jean et al, 199819    Derivacion cisto peritoneal         Mejoria

                      Fenestracion con reser-vorio        Mejoria
                      subcutaneo

                      Hemilamiectomia, reseccion          Mejoria
                      parcial, fenes-tracion

Lee, 20016            Lamiectomia, reseccion parcial,     Mejoria
                      fenestracion

                      Lamiectomia, reseccion parcial,     Mejoria
                      fenestracion

Muthukumar, 200419    Fenestracion                        Mejoria

                      Fenestracion                        Mejoria

Jain, 20081           Fenestracion y fenestra-cifon con   Mejoria
                      stent

Gezici, 20084         Laminectomia, fenestracion          Mejoria

Campos, 200811        Descompresion suboccipital, C1,     Fallece
                      C2, Reseccion parcial y
                      fenes-tracion

Anan, 20102           Laminotomia, reseccion parcial,     Mejoria
                      fenestracion

Mohindra, 201020      Laminoplastia, no tratamiento       Mejoria

Rahimizadeh, 201311   Laminectomia, Reseccion total       Mejoria

Caso 3, 2012          Laminotomia, derivacion a espacio   No mejora
                      subarac-noideo

Caso 2, 2014          Hemilaminectomia, reseccion         Mejoria
                      parcial

UCM = Union Cervico Medular; BR = Bulbo raquideo; F = Femenino; M =
Masculino; m = mes
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Author:Kunstmann, Andres Horlacher; Colomer, Carlos Bennett; Villegas, Manuel Gonzalez; Molina, Julio Garci
Publication:Revista Chilena de Neurocirugia
Date:Oct 1, 2016
Words:2320
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