Printer Friendly

A case report of chronic low back pain with ochronosis: Kronik bel agrisi olan bir okronozis olgusu.

Giris

Okronozis-Alkaptonuri, otozomal resesif gecisli nadir gorulen dogumsal bir metabolizma hastaligidir (1). Tirozin katabolizmasinda rol alan "homogentisik asit (HGA) oksidaz" enzimi eksikligi sonucu, ozellikle bag dokusunda HGA'nin birikmesi ile karakterizedir (2). Homogentisik asit polimerlerin birikimiyle idrarda koyu renk degisikligi (alkaptonuri), konnektif dokularda kahverengisiyah pigmentasyon (okronozis), eklem kikirdagi patolojisi, osteoporoz ve ic organlarda patomorfolojik degisiklikler meydana gelir (3). Bu hastalikta, kas- iskelet sistemi belirtileri genellikle omurga ve buyuk periferik eklem tutulumu ile ilgilidir. Hastalarda olusan kronik bel agrisi, yasam kalitesini etkileyen major faktorlerden biridir (4). Hastaligin belirli bir tedavi protokolu olmamakla birlikte, fenilalanin ve tirozinden fakir, askorbik asitten zengin diyet onerilmektedir (5,6). Ancak diyet, kas-iskelet sistemi semp tomlarinin tedavisinde tek basina yeterli olmamaktadir. Cerrahi olmayan tedaviler arasinda bulunan fizik tedavi modaliteleri ve egzersiz, alternatif tedavi yontemi olarak kullanilabilir (4,7).

Bu yazida, kronik bel agrisi olan ve lomber disk hernisi tanisi ile opere edilmis ancak sikayetlerinin devam etmesi nedeniyle klinigimize basvurmus bir okronotik spondiloz olgusu sunularak, bel agrisi olan okronozis teshisli hastalarin tedavisinde fizik tedavi modalitelerinin ve medikal tedavinin onemi vurgulandi.

Olgu Sunumu

Kirk yedi yasinda erkek hastanin, bel ve sol bacak agrisi 4 yil once baslamis ve 11 ay once lomber disk hernisi tanisi ile sol L4-L5 ve L5-S1 parsiyel laminektomi operasyonu yapilmis. Hasta, operasyondan sonra sikayetlerinde duzelme olmamasi sebebiyle klinigimize basvurdu. Operasyon oncesi cekilmis herhangi bir goruntuleme tetkiki [direkt lomber grafi veya lomber manyetik rezonans goruntuleme (MRG)] hastada mevcut degildi. Hastadan alinan detayli anamnez bilgilerine gore hasta, operasyon oncesi ve sonrasinda bel ile sol bacak agrisinda herhangi bir degisiklik olmadigini, sikayetlerinin giderek arttigini, bu surede aralikli ve kisa sureli medikal tedavi aldigini ancak fayda gormedigini belirtti. Sistemik sorgulamada, hasta kendisinin ve ailesindeki diger bireylerin ic camasirlarinda kirmizi-siyah lekelenmeler oldugunu belirtti.

[ILLUSTRATION OMITTED]

[ILLUSTRATION OMITTED]

[ILLUSTRATION OMITTED]

Inspeksiyonda hastanin her iki kulaginda siyah renk degisikligi goruldu (Resim 1). Fizik muayenede bel hareketleri her yone acik, fleksiyonu agrili, solda paravertebral kas spazmi mevcuttu. Sag alt ekstremitede kas gucu, duyu ve derin tendon refleksi (DTR) normaldi. Sol alt ekstremitede kalca abduksiyonu, ayak bilegi dorsifleksiyonu ve eversiyonu 4/5, DTR normal ve sol alt ekstremitede L5 dermatomunda hipoestezi mevcuttu. Hastanin laboratuvar olcumleri normaldi ve idrari yaklasik bir hafta acikta bekletilme sonrasi siyah renk aldi (Resim 2). Cerrahi sonrasi 11. ayda cekilen torakolomber on-arka ve yan direkt grafide intervertebral disk araliginda daralma, ankiloz ve yaygin disk kalsifikasyonu mevcuttu (Resim 3,4). Lomber MRG'de; lomber disklerde dejenerasyona sekonder sinyal kayiplari, T12-L1, L2-L3 ve L4-L5 duzeyinde spondilit ile uyumlu sinyal degisiklikleri ve lomber vertebra korpus koselerinde dejeneratif osteofitik degisiklikler ile solda L4-L5, L5-S1 disk araliklarinda laminektomi defekti saptandi (Resim 5-7).

Hasta, okronotik spondiloz ve opere lomber disk hernisi tanilari ile fizik tedavi ve rehabilitasyon programina alindi. Lomber bolgeye sicak paket ve vakum interferans, sol bacaga TENS, bel ve karin kaslarina izometrik-izotonik, hamstring kaslarina germe egzersiz programi uygulandi. Medikal tedavi olarak diklofenak sodyum 2x75 mg/gun ve tiyokolsikosid 2x8 mg/gun baslandi. On bes seanslik tedavi sonrasinda semptomlarda belirgin duzelme gozlendi.

[ILLUSTRATION OMITTED]

Tartisma

Okronozis, alkaptonuri hastalarinda HGA polimerlerin eklem kikirdaginda, intervertebral disk ve konnektif dokularda birikerek kahverengi-siyah pigmentasyon ile karakterize nadir gorulen otozomal resesif metabolik bir hastaliktir (2-4,8-10).

Homogentisik asidin eklem kikirdagi ve intervertebral disklerde birikimi kikirdak yikimina sebep olur (2,11,12). Vertebra ve eklem dejenerasyonlari ek olarak kulak kepcesi ve timpanik membranda mavi pigmentasyon, serumunde siyah renk degisikligi, sklerada mavi, siyah veya kahverengi renk degisikligi, aksilla ve genital bolgede siyah veya mavi renk degisikligi seklinde de olabilir (13,14). Vertebra ve eklem dejenerasyonlari 1. dekaddan sonra baslamasina ragmen, hastaligin baslangic semptomlari genellikle 3 ve 4. dekaddan sonra gorulur (7,13,14). Hastaligin en karakteristik radyolojik bulgulari intervertebral eklem araliginda daralma, vakum fenomeni, kalsifikasyon ve vertebralarda marjinal sklerozdur. Kalsifikasyonlar annulus fibrozusun ic liflerinde ortaya cikar, disklerin ve onu cevreleyen kemiklerin progresif ossifikasyonu sonucu ankiloz gelisir (15). Bu degisiklikler intervertebral disk herniasyonuna sebep olabilir (2,11). Okronotik spondilozis butun spinal kolonda gorulebilir ancak cogunlukla lomber bolge etkilenir, bunu torakal ve servikal bolge izler (12). Lomber omurga tutuklugu, lordoz azalmasi ve torasik kifoz artisi hastaligin ilk bulgularindandir. Lumbosakral omurga segmentinin ankilozu ve hareketinin azalmasi da hastaligin gec bulgulari arasindadir. Alkaptonurili hastalarda ilk bel semptomlari, siyatalji ve bel agrisi seklinde gorulmektedir (16). Vertebradaki mikrokiriklar ve eklem dejenerasyonunun, agrinin sorumlusu oldugu dusunulmektedir (15,17). Butun bu degisiklikler, okronozis hastalarinda kronik bel agrisi sebepleridir (10,12). Bu hastalarda intervertebral disk dejenerasyonlari sik oldugu icin lomber disk herniasyonuna bagli cerrahi sadece birkac vakada raporlanmistir (18).

[ILLUSTRATION OMITTED]

[ILLUSTRATION OMITTED]

[ILLUSTRATION OMITTED]

Genellikle radyolojik degisikliklerin ciddiyeti, hastanin sikayetiyle korele degildir. Bu yuzden intervertebral disk herniasyonu olan okronozisli hastalarda teshis nadirdir, sadece birkac vaka opere edilmistir (19). Kronik bel agrisi olan ve radyolojik olarak intervertebral disklerinde yogun kalsifikasyonu bulunan hastalarin cilt ve dokularinda koyu renk degisiklikleri de varsa, tanida oncelikle okronozisten suphelenilmelidir (17,20).

Bel agrisi sikayetiyle poliklinigimize basvuran hastanin direkt grafisinde intervertebral disklerde kalsifikasyon, lomber MRG'sinde spondilit varligi, idrar renginde koyulasma, her iki kulak kepcesinde siyahlasma olmasi ve benzer sikayetlerin baska aile fertlerinde de olmasi sebebiyle okronozis dusunuldu. Hasta, klinigimizde yatarak analjezik fizik tedavi ajanlarini da iceren fizik tedavi ve rehabilitasyon programina alindi. Hastanin bel ve sol bacak agrisinda belirgin rahatlama saglandi.

Sonuc

Bel agrisi ile hastaneye basvuran hastalarda agriya sebep olan faktor veya hastalik ortaya konmadan girisimsel mudahaleler her zaman olumlu sonuclar vermemekte, hastalarin semptomlari tekrarlayabilmektedir. Bel agrisi, cilt pigmentasyonlari ve lomber bolgenin direkt grafisinde yaygin disk kalsifikasyonlari izlenen hastalarda okronozis tanisi da dusunulmeli ve bu hastalarda cerrahi girisim oncesi ilac ve/veya fizik tedavi uygulamalari gibi konvansiyonel tedavi secenekleri dusunulmelidir.

DOI: 10.5152/tftrd.2014.09734

Hasta Onami: Yazili hasta onami bu olguya katilan hastadan alinmistir.

Hakem degerlendirmesi: Dis bagimsiz.

Yazar Katkilari: Fikir--S.A., S.Y., T.T.; Tasarim--S.Y., T.T., M.K.; Denetleme--T.T., M.K., M.E., I.K., S.A.; Kaynaklar--S.Y., T.T.; Malzemeler --S.Y., T.T., M.K.; Veri toplanmasi ve/veya islemesi--S.Y., T.T., M.K.; Analiz ve/veya yorum--S.Y., T.T., M.K., I.K., M.E., S.A.; Literatur taramasi--S.Y., T.T., M.K.; Yaziyi yazan--S.Y., T.T., M.K.; Elestirel Inceleme--I.K., M.E., S.A.; Diger--M.E., S.A.

Cikar Catismasi: Yazarlar cikar catismasi bildirmemislerdir.

Finansal Destek: Yazarlar bu olgu icin finansal destek almadiklarini beyan etmislerdir.

Informed Consent: Written informed consent was obtained from patient who participated in this case.

Peer-review: Externally peer-reviewed.

Author Contributions: Concept--S.A., S.Y., T.T.; Design S.Y., T.T., M.K.; Supervision--T.T., M.K., M.E., I.K., S.A.; Funding--S.Y., T.T.; Materials--S.Y., T.T., M.K.; Data Collection and/or Processing --S.Y., T.T., M.K.; Analysis and/or Interpretation--S.Y., T.T., M.K., I.K., M.E., S.A.; Literature Review--S.Y., T.T., M.K.; Writing--S.Y., T.T., M.K.; Critical Review--I.K., M.E., S.A.; Other--M.E., S.A.

Conflict of Interest: No conflict of interest was declared by the authors.

Financial Disclosure: The authors declared that this case has received no financial support.

Kaynaklar

(1.) Reddy R, Vijayasaradhi M, Biswal D. Focal ligamentum flavum hypertrophy with ochronotic deposits: an unusual cause for neurogenic claudication in alkaptonuria. Asian Spine J 2012;6:148-51. [CrossRef]

(2.) Laschi M, Tinti L, Braconi D, Millucci L, Ghezzi L, Amato L, et al. Homogentisate 1,2 dioxygenase is expressed in human osteoarticular cells: implications in alkaptonuria. J Cell Physiol 2012;227:3254-7. [CrossRef]

(3.) Khachadurian A, Abu Faisal K. Alkaptonuria; report of a family with seven cases in four succesiva generations, with metabolic sudies in one patient. J Chronic Dis 1958;7:455-65. [CrossRef]

(4.) Yigit I, Evcik D, Kavuncu V, Evcik E. Alkaptonuria: Effects of Physical Therapy in The Treatment of Low Back Pain. The Medical Journal of Kocatepe 2005;6:55-7.

(5.) Wauthy P, Seghers V, Mathonet P Deuvaert FE. Cardiac ochronosis: not so benign. Eur J Cardiothorac Surg 2009;35:732-3. [CrossRef]

(6.) Morava E, Kosztolanyi G, Engelke U, Wevers RA. Reversal of clinical symptoms and radiographic abnormalities with protein restriction and ascorbic acid in alkaptonuria. Ann Clin Biochem 2003;40:108-11. [CrossRef]

(7.) Mestan MA, Bustin GL, Wagner LA. Chiropractic care and ochronotic arthropathy. J Manipulative Physiol Ther 1999;22:473-7. [CrossRef]

(8.) Krishnan P, Chowdhury SR. Lumbar disc herniation in a patient of alkaptonuria: Case report and review of literature. Neurol India 2012;60:667-9. [CrossRef]

(9.) Charlin R, Barcaui CB, Kac BK, Soares DB, Rabello-Fonseca R, Azulay-Abulafia L. Hidroquinone-induced exogenous ochronosis: a report of four cases and usefulness of dermoscopy. Int J Dermatol 2008;47:19-23. [CrossRef]

(10.) Gurkanlar D, Daneyemez M, Solmaz I, Temiz C. Ochronosis and lumbar disc herniation. Acta Neurochir 2006;148:891-4. [CrossRef]

(11.) Feild JR, Higley GB, DeSaussure RL Ochronosis with ruptured lumbar disc: Case report. J Neurosurg 1963;20:348-51. [CrossRef]

(12.) Scriver CR. The hyperphenylalaninemias and alkaptonuria. In: Goldman L, Bennett JC, editors. Cecil textbook of medicine. 21st ed. WB Saunders, Philadelphia; 2000. p. 1108-10.

(13.) O'Brien WM, La Du BN, Bunim JJ Biochemical, pathologic and clinical aspects of alkaptonuria, ochronosis and ochronotic arthropathy. Review of world literature. Am J Med 1963;34:813-38. [CrossRef]

(14.) Schumacher HR, Holdsworth DE. Ochronotic arthropathy 1.Clinicopathological studies. Semin Arthritis Rheum 1977;6:207-46. [CrossRef]

(15.) Bezer M, Kocaoglu B, Guven O. Ankylosis of the spine in a case with ochronosis. Acta Orthop Traumatol Turc 2003;37:344-7.

(16.) Corra T, Zaccala M, Galante M. Ochronotic arthropathy: rapid destructive hip osteoarthritis associated with metabolic disease. Clin Rheumatol 1995;14:474-7. [CrossRef]

(17.) Millea TP, Segal LS, Liss RG, Stauffer ES. Spine fracture in ochronosis. Report of a case. Clin Orthop Relat Res 1992;281:208-11.

(18.) Emel E, Karagoz F, Aydin IH, Hacisalihoglu S, Seyithanoglu MH. Alkaptonuria with lumbar disc herniation. A report of two cases. Spine 2000;25:2141-4. [CrossRef]

(19.) Reddy DR, Prasad VS. Alkaptonuria presenting as lumbar disc prolapse: case report and review of literature. Spinal Cord 1998;36:523-4. [CrossRef]

(20.) Hamdi N, Cooke TD, Hassan B. Ochronotic arthropathy: case report and review of the literature. Int Orthop 1999;23:122-5. [CrossRef]

Suha YALCIN [1], Tulay TIFTIK [1], Murat KARA [1], Ilkay KARABAY [1], Murat ERSOZ [1], Selami AKKUS [2]

[1] Ankara Fizik Tedavi ve Rehabilitasyon Egitim ve Arastirma Hastanesi, Ankara, Turkiye

[2] Yildirim Beyazit Universitesi Tip Fakultesi, Fiziksel Tip ve Rehabilitasyon Anabilim Dali, Ankara, Turkiye

Yazisma Adresi / Address for Correspondence: Dr. Suha Yalcin, Ankara Fizik Tedavi ve Rehabilitasyon Egitim ve Arastirma Hastanesi, Ankara, Turkiye. Tel: +90 312 310 32 30 E-posta: suhayalcin@yandex.com

Gelis Tarihi/Received: Agustos/August 2012 Kabul Tarihi/Accepted: Mart/March 2013
COPYRIGHT 2014 Galenos Yayinevi Tic. Ltd.
No portion of this article can be reproduced without the express written permission from the copyright holder.
Copyright 2014 Gale, Cengage Learning. All rights reserved.

Article Details
Printer friendly Cite/link Email Feedback
Title Annotation:Case Report/Olgu Sunumu
Author:Yalcin, Suha; Tiftik, Tulay; Kara, Murat; Karabay, Ilkay; Ersoz, Murat; Akkus, Selami
Publication:Turkish Journal of Physical Medicine and Rehabilitation
Article Type:Report
Geographic Code:7TURK
Date:Jun 1, 2014
Words:1744
Previous Article:A rarely seen late complication, radiation-induced lower motor neuron syndrome/ Radyoterapi sonrasi nadir ve gec gorulen bir komplikasyon olan alt...
Next Article:Paraplegia associated with blue rubber bleb nevus syndrome/Blue rubber bleb nevus sendromu ile iliskili parapleji.
Topics:

Terms of use | Copyright © 2017 Farlex, Inc. | Feedback | For webmasters